Hemoptysis, Aberrant bronchial artery, Right inferior phrenic artery

이상 기관지동맥(Aberrant bronchial artery)은 흉추 5번과 흉추 6번 사이의 하행대동맥 외의 혈관에서 기시하여 주요 기관지를 따라 주행하여 폐에 동맥혈을 공급하는 혈관을 가리키는 용어이다. 대량 객혈의 조절을 위한 기관지동맥색전술을 시행할 때 이러한 해부학적 변이 여부를 파악하는 것은 시술 후 임상적 결과에 중요한 영향을 미친다. 본 기고에서는 우측 하횡격막동맥 (right inferior phrenic artery)으로부터 기시한 이상 기관지동맥에 의해 발생한 객혈에 대해 기관지동맥색전술을 시행한 증례를 보고한다.

Aberrant bronchial artery is defined as the artery originating outside the descending aorta between the T5 and T6 vertebral bodies of the descending aorta, with an intrapulmonary course along the major bronchi. Detecting these anatomical variances when performing bronchial artery embolization (BAE) is crucial for clinical outcome. We report a case for aberrant bronchial artery arising from right inferior phrenic artery which was embolized for management of hemoptysis.

객혈(Hemoptysis)은 임상에서 상대적으로 흔하게 접할 수 있는 증상 중 하나이며, 생명에 지장을 초래할 수 있는 대량 객혈의 경우 적절한 검사와 적극적인 치료가 필수적이다(1). 대량 객혈에 대해 보존적인 치료를 시행한 환자에서 50% 이상의 높은 사망률이 보고된 바 있으며, 수술적 치료 또한 기저질환이 있는 환자에서 사망률이 높은 것으로 알려져 있다 (2). 이러한 이유로 혈관 내 색전술을 이용한 객혈의 치료가 많은 경우에서 선호된다. 기관지동맥(bronchial artery)에서 발생한 출혈은 객혈의 주요한 원인 중 하나이다. 일반적인 경우 기관지동맥은 흉추 5번과 흉추 6번 사이의 하행대동맥에서 기시하지만, 이외의 혈관에서 기시하는 해부학적 변이의 증례가 종종 보고되었다(3, 10). 이 이상 기관지동맥(aberrant bronchial artery) 역시 대량 객혈의 원인이 될 수 있으며, 이러한 해부학적 변이를 인지하지 못한 상태에서 기관지동맥색전술을 시행하는 경우 객혈 등의 증상이 조절되지 않을 수 있다(4). 본 기고에서는 우측 하횡격막동맥(right inferior phrenic artery)으로부터 기시한 이상 기관지동맥에 의해 발생한 객혈에 대해 기관지동맥색전술을 시행한 증례를 보고한다.

증례 68세/남성 임상소견 상기 환자는 확장성 심근병증 의증 진단 하에 본원 순환기내과 외래를 통해 추적 관찰하던 환자로, 내원 2일 전부터 갑자기 발생한 호흡곤란을 주소로 입원치료 받던 중 약 300mL 가량의 객혈이 발생하여 이에 대한 응급 기관지동맥 조영술 및 색전술이 의뢰되었다. 진단명 RLL bleeding due to aberrant bronchial artery, Cardiac amyloidosis, Pleural effusion. 영상소견 시행한 흉부 컴퓨터단층촬영 검사에서 양쪽 폐의 ground glass opacity와 centrilobular nodule들이 보여 출혈이 의심되었고, right inferior phrenic artery로부터 기시하는 aberrant bronchial artery가 관찰되었다(Fig. 1A ~ 1C). 조영제의 뚜렷한 extravasation은 보이지 않았다. 이외에 양측 폐의 미만성 기관지염과 우측 흉막삼출이 있었다. 시술방법 및 재료 Right femoral artery를 천자 후 5F Contra catheter (Boston scientific, MA, USA), 5F Bronchial catheter (Jung-sung medical, Seongnam-si, Korea), 0.035-Terumo guidewire (Terumo corp., NJ, USA)를 이용하여 2개의 right bronchial arteries와 2개의 left bronchial arteries에 대하여 혈관조영술을 시행하였다. 2개의 right bronchial arteries가 각각 aortic arch와 right inferior phrenic artery에서 기시하는 것이 관찰되었으며, right inferior phrenic artery에서 기시하는 aberrant bronchial artery에 의한 우하엽의 출혈을 확인하였다 (Fig. 2). 이후 1.8F Artec microcatheter(Dalian Create medical, Dalian, China)와 Fathom micro guidewire(Boston scientific, MA, USA)를 사용하여 aberrant bronchial artery를 selection한 후에 350-500μm polyvinyl alcohol particle(Boston scientific, MA, USA)을 사용하여 embolization을 시행하였다. 이후 혈관조영을 시행하여 aberrant bronchial artery가 조영되지 않는 것을 확인한 후 시술을 종료하였다(Fig. 3). 추적관찰 환자는 응급 기관지동맥색전술을 시행받고 하루 뒤에 약 40mL 가량의 fresh blood 양상의 객혈이 1차례 재발생하여 close observation을 시행하였으나 이후 추가적인 객혈 증상은 보이지 않아 기관지동맥조영술 및 색전술을 추가로 시행하지 않았다.

Fig 1. Chest computed tomography scan was done for workup. (A) Axial image in lung setting shows multifocal ground glass opacities and centrilobular nodules in both lungs, which is suspicious for pulmonary hemorrhage.

(B), (C) Axial and coronal images in mediastinal setting shows aberrant bronchial artery arising from right inferior phrenic artery (arrows).

(B), (C) Axial and coronal images in mediastinal setting shows aberrant bronchial artery arising from right inferior phrenic artery (arrows).

Fig 2. (A), (B) Angiography for right bronchial artery and right inferior phrenic artery was done using 5F Bronchial catheter and 0.035-Terumo guidewire.

(B) An aberrant bronchial artery arising from right inferior phrenic artery was detected.

Fig 3. Bronchial artery embolization (BAE) was done for right bronchial artery and aberrant bronchial artery. 350-500μm polyvinyl alcohol particle was used for BAE. (A), (B) No demonstrable bleeding was detected in postembolization angiography.

(A), (B) No demonstrable bleeding was detected in postembolization angiography.

이상 기관지동맥은 다양한 혈관으로부터 기시할 수 있으며, Hartmann 등의 보고에 따르면 약 36%의 환자에서는 ectopic origin을 보이는 기관지동맥이 최소한 1개 이상 발견되는 것으로 알려졌다(3). 다른 증례보고에서는 right coronary artery, vertebral artery, left gastric artery 등 다양한 혈관에서 기시하는 이상 기관지동맥의 예시가 보고되어 있다(5-7). 본 기고에서 보고된 환자에서처럼 right inferior phrenic artery에서 기시하는 기관지동맥의 증례가 여러 차례 보고된 바가 있으며(8-9), 이러한 경우 대체로 우하엽에 출혈을 일으키지만 드물게는 우중엽에 출혈을 일으키는 사례가 있었다(8). 본 기고의 환자에서는 우하엽에 출혈이 발생하였으며 이로 인한 다른 합병증의 발생은 뚜렷하지 않았다.

1. Haponik EF, Fein A, Chin R. Managing lifethreatening hemoptysis: has anything really changed? Chest 2000;118:1431?1435 2. Najarian KE, Morris CS. Arterial embolization in the chest. J Thorac Imaging 1998;13:93?104 3. Ieneke J. C. Hartmann, Martine Remy-Jardin, Laura Menchini, Antoine Teisseire, Chadi Khalil, Jacques Remy. Ectopic origin of bronchial arteries: assessment with multidetector helical CT angiography. Eur Radiol 2007;17:1943?1953 4. Concha Sancho, Elena Escalante, Joan Dominguez, Jose Vidal, Eva Lopez, Joan Valldeperas et al., Embolization of Bronchial Arteries of Anomalous Origin., Cardiovasc Intervent Radiol 1998;21:300?304 5. B Battal, M Saglam, F Ors, V Akgun, M Dakak. Aberrant right bronchial artery originating from right coronary artery ? MDCT angiography findings. The British Journal of Radiology 2010;83:101?104 6. Sen Jiang, Xi-Wen Sun, Bing Jie, Dong Yu. Endovascular Embolization of an Aberrant Bronchial Artery Originating from the Vertebral Artery in a Patient with Massive Hemoptysis. Cardiovasc Intervent Radiol 2014;37:1099?1102 7. Sen Jiang, Xi-Wen Sun, Dong Yu, Bing Jie. Aberrant Left Inferior Bronchial Artery Originating from the Left Gastric Artery in a Patient with Acute Massive Hemoptysis. Cardiovasc Intervent Radiol 2013;36:1420?142 8. ?? Emi Yakushiji, Shinichiro Ota, Tomohiro Komatsu, Makoto Ayaori, Katsunori Ikewaki. Massive Hemoptysis due to Right Inferior Phrenic Artery-toRight Pulmonary Artery Fistula in the Right Middle Lobe of the Lung. Intern Med 2017;56:687-689 9. SJ Hsu, YH Luo, YC Lee, KY Yang. Life-threatening hemoptysis due to left inferior phrenic artery to pulmonary artery fistula rescued by extracorporeal membrane oxygenation therapy. Interact Cardiovasc Thorac Surg 2011;12:337-338 10. Myung Jin Chung, Ju Hyun Lee, Kyung Soo Lee, Young Cheol Yoon, O Jung Kwon, Tae Sung Kim. Bronchial and Nonbronchial Systemic Arteries in Patients with Hemoptysis: Depiction on MDCT Angiography. AJR 2006;186:649?655