Chylothorax, Lymphangiography, Retrograde transvenous lymphatic embolization

가슴 림프관 카테터 삽관은 암죽가슴증 및 림프관 색전술에 필수적인 방법이다. 경피적 복벽경유 림프관 색전술은 난치성 암죽가슴증에 보편적으로 사용되는 접근법으로 보고되어 왔다. 림프 누출 지점이 명확히 보이지 않거나 경피적 복벽경유 접근법이 실패한 경우, 정맥경유 역행성 접근법을 대신 사용할 수 있다. 본 증례에서는 이전 수술 과거력이 없는 환자에서 발생한 가슴 림프관 누출에 대해 정맥경유 역행성 접근 경로를 이용한 색전술 치료법에 대해 보고하고자 한다. 성공적인 시술 이후 시행한 림프관 조영술에서 가슴 림프관의 누출 지점이 잘 색전 된 것으로 확인되었다. 이 증례는 가슴 림프관 팽대부를 직접 천자하는 보편적인 방법이 아닌 림프 유출에 대해 역행성 접근 경로를 이용한 색전술 치료법이 암죽가슴증에 효과적이고 안전한 치료임을 강조한다.

The thoracic duct catheter cannulation is essential method for chylothorax and transcatheter embolization. Percutaneous transabdominal lymphatic embolization has been reported as common approaches for intractable chylothorax. When the leakage point cannot be identified or percutaneous transabdominal lymphatic embolization fail, a transvenous retrograde approach to the thoracic duct can be used instead. We report a case of refractory chylothorax in a 59-year-old woman who had no operative history. Effusion tapping confirmed chylothorax, and the leakage point and adjacent thoracic duct was embolized with the transvenous retrograde approach from the pleural effusion. The procedure was successful, with the subsequent lymphangiogram demonstrating a substantial embolization of the leakage point of thoracic duct. This case highlights that retrograde treatment method unlike commonly used method such as direct puncture of cisterna chyli is an effective and safe treatment for chylothorax.

림프 누출로 인한 암죽가슴증은 여러가지 합병증을 초래할 수 있으며, 특히 생명을 위협하는 영양실조나 대사분해를 초래할 수 있기 때문에 적극적인 치료가 필요할 수 있다. 다양한 내과적 치료나 수술적인 치료법들이 널리 사용되고 있지만, 림프관 조영술 및 색전술이 높은 성공률과 좋은 임상 결과를 보이는 최소 침습적 치료 방법으로 보고되고 있다 (1). 림프관 색전술은 보편적으로 림프절 천자를 통한 림프관 조영술 후 가슴관 팽대부를 직접 천자하여 색전술을 시행하지만, 최근 연구들에서 색전술을 위한 다양한 접근 경로가 이용되고 있다 고 보고하고 있다 (2). 본 증례에서는 특별한 수술 과거력이 없는 환자에서 발생한 가슴관 누출로 인한 암죽가슴증에 대해 정맥경유 역행성 접근 경로를 이용한 색전술 치료법에 대해 보고하고자 한다.

증례 59세/여성 임상소견 특별한 과거력이 없는 59세 여자환자로 좌측 흉수를 주소로 가슴관을 삽입하였고, 흉수 성분 분석 결과 암죽가슴증으로 확진되었다. 약 이주일 후에도 배액량이 400cc 이상 지속되어 이에 대한 치료를 위해 림프관 조영술 및 색전술이 의뢰되었다. 진단명 Spontaneous chylothorax 영상소견 내원 후 시행한 흉부 전산화 단층(CT, computed tomography) 촬영에서 중등도의 좌측 흉수와 허탈된 좌측 폐가 관찰되었다. (Fig. 1) 시술방법 및 재료 초음파 유도하에 25G needle (B Braun, Melsungen, Germany)을 이용하여 우측 대퇴부 림프절의 피질을 천자한 뒤, warm iodized oil (Lipiodol ultra fluide, Guerbet, Roissy, France)을 천천히 주입하여 림프관 조영술을 시행하였다 (Fig. 2A). 가슴관 팽대부가 조영될 때까지 Lipidol을 지속적으로 서서히 주입하였으나, 림프관의 액체 속도가 빨라 가슴관 팽대부가 충분히 조영되지 않는 것이 확인되었다. 따라서 경피적 복벽경유 접근법이 어렵다고 생각되어 환자의 환자의 우측 대퇴 정맥을 초음파 유도 하에 천자한 후 5-F sheath를 삽입하였다. 0.035-inch, long hydrophilic guide wire (Radiofocus Giude Wire M: Terumo, Tokyo, Japan) 와 5-F Cobra catheter (Cook, C2, Bloomington, IN)를 좌측 쇄골하정맥에 위치시키고 림프액이 정맥으로 유입되는 지점을 확인하였다 (Fig. 2B). 1.7-F microcatheter (Progreat, Terumo, Tokyo, Japan)과 0.016-inch microwire (Meister, Asahi, Nagoya, Japan)을 사용하여 역행적 접근으로 림프관 유입부 진입을 성공하였다 (Fig. 2C). 가슴 림프관의 중간 부위에서 조영제가 outpouching하는 병변이 확인되었으며 (Fig. 3A), 이후 가슴 림프관의 근위부에 detachable 코일 (Concerto®, Covidien, Irvine, CA, USA) 7개를, 유출이 의심되는 병변 전체를 cover하여 N-Butyl cyanoacrylate (Histoacryl, B.Braun, Rubi, Spain)과 Lipiodol의 1:2 mixture를 사용하여 색전 하였다 (Fig. 3B). 추적관찰 시술 이후 배액량은 일 20cc 미만으로 현저히 감소하였으며, 좌측 가슴관을 통해 배액되는 흉수의 색깔이 우윳빛에서 장액성으로 변하였다. 시술 후 약 1주일 경과 후 좌측 가슴관을 통해 배액량은 더 이상 없었으며 가슴관을 제거하였다.

A 59-year-old female who had no operative history. Contrast enhanced chest CT shows moderate amount of left pleural effusion. After the pigtail insertion, the fluid analysis confirmed chylothorax.

(A) Puncture of the right inguinal lymph node was performed under ultrasonographic guidance. Spot radiograph shows intranodal lymphangiogram. (B) Transcatheter thoracic ductography using iodinated water-soluble contrast media. The approach is from a femoral vein, and the tip of a 5-F catheter is placed facing the junction of the thoracic duct with the vein (white arrow). (C) A 1.7-F microcatheter was inserted into the thoracic duct and advanced retrogradely to the cervical part of thoracic duct (black arrow).

(A) Radiographic anteroposterior images show small outpouching pseudoaneurysm-like leakage (arrowhead) of Lipiodol at 5th thoracic spine level. (B) Decision was made to coil embolize proximal thoracic duct using several detachable coils and it was further embolized using NBCA up to cisterna chyli.

림프 계통 누출로 인한 암죽가슴증은 주로 림프 계통의 병적 상황이나 이전의 수술로 인한 손상으로 생기는 경우가 대부분이며, 림프액 누출에 대한 배액관 삽입이나 식이조절, 내과적 약물치료와 같은 보존적 치료로 치료되는 경우가 많다 (3). 하지만 보존적 치료에도 불구하고, 지속적 림프액 배액을 보일 경우에는 암죽의 지속적 소실로 생명을 위협하는 영양실조나 대사분해를 초래할 수 있기 때문에 이와 같은 합병증을 예방하기 위하여 색전술과 같은 치료를 고려해보아야 한다 (4). 누출부위를 확인하기 위한 림프관 조영술은 pedal 접근과intranodal 접근을 통해 Lipiodol을 주입하여 얻을 수 있으며, intranodal 접근의 경우 서혜부 림프절을 천자하는 경우가 흔하며, 색전술을 위한 가슴관 및 가슴관 팽대부로의 접근 경로는 흔히 경피적 복부경유 또는 허리경유 직접 천자법이 사용된다 (5). 하지만, 해부학적 변이나 기존 방법이 실패할 경우 림프-정맥 경계부를 통한 역행성 접근 방법이 사용될 수 있다. 역행성 접근법은 기존 방법보다 안전하고 합병증을 줄일 수 있다는 장점이 있고, 가슴관의 termination point는 대부분 jugulo-subclavian angle 2cm이내에 있기 때문에, 기술적으로 접근이 용이하다 (6). 또한 림프-정맥 경계부 확인과 카테터 진입을 위해 림프조영술이 사용될 수 있지만, 시술 전에 MR lymphangiography 혹은 lymphoscintigraphy가 도움이 될 수 있다. 최근의 연구 결과들과 이전의 논문들을 고려해 보았을 때, 정방향으로 림프관 조영술을 얻은 뒤, 림프-정맥 경계부에 대한 정보를 얻어 정맥경유 역행성 림프관 색전술을 하는 방법이 효과적으로 생각된다 (7-9). 본 증례와 같이 림프 누출을 치료하는 데 있어, 고전적인 정방향 림프관 조영술과 정맥경유 역행성 림프관 색전술을 조합하는 방법을 사용하는 경험이 축적되면 시술의 시간을 줄이며 보다 안전하고 효과적으로 림프 유출에 대한 치료법으로 사용될 수 있을 것으로 기대한다.

1. Kawasaki R, Sugimoto K, Fujii M, Miyamoto N, Okada T, Yamaguchi M, et al. Therapeutic effectiveness of diagnostic lymphangiography for refractory postoperative chylothorax and chylous ascites: correlation with radiologic findings and preceding medical treatment. AJR Am J Roentgenol 2013;201:659-666 2. Morikawa K, Takenaga S, Hasumi J, Kano A, Tatsuno S, Michimoto K, et al. Retrograde transvenous lymphatic embolization for postoperative chylous ascites: A report of three cases and literature review. Radiol Case Rep 2020;15:1623-1628 3. Doerr CH, Miller DL, Ryu JH. Chylothorax. Semin Respir Crit Care Med 2001;22:617-626 4. Robinson CL. The management of chylothorax. Ann Thorac Surg 1985;39:90-95 5. Lee EW, Shin JH, Ko HK, Park J, Kim SH, Sung KB. Lymphangiography to treat postoperative lymphatic leakage: a technical review. Korean J Radiol 2014;15:724-732 6. Phang K, Bowman M, Phillips A, Windsor J. Review of thoracic duct anatomical variations and clinical implications. Clin Anat 2014;27:637-644 7. Kariya S, Nakatani M, Ueno Y, Yoshida A, Ono Y, Maruyama T, et al. Transvenous Retrograde Thoracic Ductography: Initial Experience with 13 Consecutive Cases. Cardiovasc Intervent Radiol 2018;41:406-414 8. Kim PH, Tsauo J, Shin JH. Lymphatic Interventions for Chylothorax: A Systematic Review and Meta-Analysis. J Vasc Interv Radiol 2018;29:194-202 e194 9. Majdalany BS, Khayat M, Downing T, Killoran TP, ElHaddad G, Khaja MS, et al. Lymphatic interventions for isolated, iatrogenic chylous ascites: A multiinstitution experience. Eur J Radiol 2018;109:41-47