Endovascular Treatment, Direct-puncture Embolization, Ruptured Isolated Internal Iliac Artery Aneurysm

단독 내측 장골동맥 동맥류는 흔하지 않으며 골반강 내 깊이 위치하여 수술적으로 치료하기 매우 어려운 질환이다. 파열된 내측 장골동맥 동맥류의 경우 응급 수술을 요하며 수술 전후 환자의 이환율 및 사망률은 높아지게 된다. 스텐트 이식편을 이용한 혈관내 치료는 이러한 무증상 혹은 증상을 동반한 내측 장골동맥 동맥류 치료의 대안으로서 자리잡고 있다. 본 증례에서는 83세 남자 환자에서 단독 내측 장골동맥 동맥류 파열로 인해 대량 혈변과 심각한 출혈성 쇼크가 발생했고 혈관조영실에서 풍선 확장형 혈관 피막형 스텐트와 직접 천자 색전술을 이용해 성공적으로 치료할 수 있었다

Isolated internal iliac artery aneurysm (IIIAA) is a rare and technically challenging condition to treat surgically due to its deep anatomic location. When IIAA is ruptured, the mortality and perioperative morbidity is high and emergent surgical treatment should be warranted. Endovascular aneurysm repair has rapidly evolved as an alternative method for symptomatic and asymptomatic IIAAs with stent-graft placement. In this case report, we present a 83-year-old male patient with massive hematochezia and severe hemorrhagic shock due to acute rupture of an IIAA that was successfully treated with balloon expandable vascular covered stent and direct-puncture embolization technique in the interventional radiology suite.

복부 대동맥류를 동반하지 않은 단독 내측 장골동맥 동맥류는 흔하지 않은 질환이며 대개 증상 없이 영상 검사에서 발견되는 경우가 많다. 치료되지 않은 동맥류의 경우 그 크기는 지속적으로 커지며 파열되는 경우 사망률은 굉장히 높은 것으로 알려져 있다. 전통적으로는 수술적 치료가 표준치료 였으나 혈관내 치료가 다른 치료 대안으로 자리 잡고 있다. 본 증례보고에서는 대량 혈변과 쇼크를 동반한 응급상황에서 풍선 확장형 혈관 피막형 스텐트와 직접 천자방법을 이용하여 비교적 빠르게 내측 장골동맥 동맥류를 치료했던 증례를 다루고자 한다

증례 83세/ 남자 임상소견 심부전으로 인해 삽입형 제세동기를 삽입한 과거력이 있는 환자로, 찌르는 듯한 복통과 다량의 혈변을 주소로 응급실에 내원하였다. 출혈성 쇼크로 판단되었고 검사를 진행하는 도중 환자의 상태는 급격히 악화되어 새벽에 혈관조영실에서 응급 시술을 시작할 당시 수축기 혈압이 30 mmHg, 맥박수는 146회로 측정되었다. 진단명 좌측 단독 내측 장골동맥 동맥류 파열 영상소견 응급실 내원 직후 시행된 조영증강 복부 전산화 단층촬영에서 좌측 내측 장골동맥에 장경 5.7 cm 크기의 동맥류가 형성되어 있었다. 동맥류성 변화를 보이는 혈관벽에 석회화의 단절과 조영제 누출이 보였고 누출된 조영제의 끝이 구불창자와 맞닿아 있어 동맥류 파열과 이에 따른 결장과의 샛길이 의심 됐다 (Fig. 1). 좌측 콩팥에는 수신증이 관찰되었다. 시술방법 및 재료 좌측 서혜부를 국소 마취한 뒤 초음파 유도 하에 동측 역방향 접근(ipsilateral retrograde approach)으로 총대퇴동맥을 천자하고 8-Fr 도관집(vascular sheath; Radiofocus, Terumo, Tokyo, Japan)을 삽입하였다. 이후 삽입된 도관집을 통해서 조영제를 주입하며 로드맵(Roadmap) 기법으로 좌측 총장골동맥과 내측 외측 장골동맥에 대해 혈관조영술을 시행하였다. 시술 전 시행된 전산화 단층촬영 소견과 같은 내측 장골동맥 동맥류와 조영제의 누출 소견을 확인할 수 있었으며 환자의 혈압이 매우 낮아 가능한 빨리 동맥류로의 혈류를 차단하는 것이 좋을 것으로 판단하였다. 병원에는 응급 상황에 사용할 수 있는 스텐트 이식편(혹은 자가 팽창형 혈관 피막형 스텐트)을 보유하고 있지 않았고, 이에 먼저 총장골 동맥에서 외측 장골동맥까지 0.035inch 유도철사 유도 하에 10 mm x 58 mm 크기의 풍선 확장형 혈관 피막형 스텐트(Lifestream, Bard, Wexford, Ireland) 두 개를 삽입하였다(Fig. 2A). 이후 촬영한 로드맵 영상에서 삽입된 풍선 확장형 혈관 피막형 스텐트 근위부를 통해 내측 장골동맥 동맥류 내로 조영제의 누출이 관찰되었다. 총장골동맥의 직경을 측정해보니 14 mm 정도의 경도 확장을 보였고(Fig 2A), 14 mm x 40 mm 크기의 풍선카테터(Atlas gold, Bard, Arizona, USA)를 이용하여 풍선 확장형 혈관 피막형 스텐트의 근위부를 총장골동맥 혈관벽에 밀착시킬 수 있었다(Fig. 2B). 삽입된 도관집을 이용하여 디지털 감산 혈관조영술(digital subtraction angiography)을 시행하여 총장골동맥에서 내측 장골동맥 동맥류로의 혈류가 차단되었음을 확인할 수 있었지만(Fig. 2C) 환자의 수축기 혈압은 52 mmHg로 다소 높아졌을 뿐이었다. 이에 내측 장골동맥 동맥류로 유입되는 역행성 혈류를 차단하고 동맥류를 완전히 제외시키기 위하여 초음파 유도 하에 21-G Chiba 바늘(3S-percutaneous access set, Dukwoo, Gyeonggido, Korea)을 이용하여 내측 장골동맥 동맥류를 직접 천자하였다(Fig. 3). 천자된 경로를 따라 순차적으로 0.035inch 유도철사를 삽입한 뒤 이를 따라 5-Fr 카테터(Glidecath, Terumo, Tokyo, Japan)를 동맥류 내로 삽입하였고, 동맥류와 그 원위부의 분지부혈관 모두에 대해 N-butyl cyanoacrylate (Histoacryl, B. Braun Melsungen, Melsungen, Germany) 5 cc를 iodized oil (Lipiodol, Guerbet, Villepinte, France) 15 cc에 희석한 색전물질을 이용해 색전술을 시행하였다(Fig. 4). 이후 대동맥-장골동맥 디지털 감산 혈관조영을 시행하여 동맥류로의 혈류가 완전히 차단된 것을 확인하였다. 8-Fr 도관집은 직접지혈기구(active vascular closure device; FemoSeal, Terumo, Tokyo, Japan)를 이용하여 안전하게 제거하였다. 시술 종료 후 수축기 혈압은 80 mmHg로 측정되었다. 전산화단층촬영을 추적하여 필요시 대동맥 스텐트 이식편 삽입술을 고려하기로 하였다. 추적관찰 시술 후 중환자실에서 수혈 등의 보존적 치료를 시행했다. 시술 2일 후 혈변은 더 이상 관찰되지 않았고 활력징후 또한 안정화 되었다. 8일 후 구불창자 천공에대해 결장루 조성술을 하였으며, 10일 후에는 좌측 수신증에 대해 경피적 신루 설치술을 시행하였다. 시술 11일 후 시행한 조영증강 복부 전산화 단층촬영에서 동맥류는 혈류에서 완전히 배제된 소견을 보였다(Fig 5). 이에 추가적인 대동맥 이식편 시술은 시행하지 않기로 하였다. 23일 후에 이중 J형 요관스텐트를 삽입하였다. 시술 5주 뒤 환자는 남아 있는 증상 없이 퇴원하였으며 장루 복원술을 계획 중에 있다. 시술 후 추적관찰 중 둔부 파행이나 장허혈 등 시술과 연관된 합병증은 없었다.

Contrast enhanced CT shows pre-existing left internal iliac artery aneurysm outlined by calcified vascular wall (white arrowheads). Extravasated contrast media (white arrows) is noted from the iliac artery aneurysm making colonic fistula.

(A) Two balloon-expandable covered stents (10 mm diameter) are deployed along common iliac artery to external iliac artery. Roadmap image shows insufficient adherence of proximal part of vascular stent due to mild dilatation of common iliac artery (14 mm diameter) (black arrowheads). Contrast influx is still visualized into the iliac artery aneurysm (white arrows). (B) Post-stent balloon dilatation is performed to the proximal part of the stent-deployed area using 14 mm x 40 mm sized balloon to prevent endoleak. (C) No more contrast influx into internal iliac artery aneurysm is present.

(A) US-guided transabdominal direct-puncture to the internal iliac artery aneurysmal sac is possible using 21-G Chiba needle. Note the echogenic tip inside the anechoic aneurysm. (B) Hairwire is inserted through the Chiba needle in the aneurysmal sac to gain access to treat aneurysm.

1:3 diluted N-butyl cyanoacrylate embolization (total of 20cc) is performed via 5-Fr angiographic catheter to gain quick restoration of the patient’s vital signs. Pre-existing aneurysm is opacified (outlined by white arrowheads) and lipiodol/glue mixture is outflowed at the presumed ruptured point (white arrow). Distal migration of glue cast is noted (black arrowheads).

(A) Follow up contrast enhanced CT shows patent stent lumen without endoleak. (B) The aneurysm sac is compactly embolized (white arrowheads).

장골동맥 동맥류는 흔히 복부 대동맥 동맥류와 함께 발생하며, 장골동맥 단독으로 발생하는 경우는 흔하지 않다. 단독 내측 장골동맥 동맥류는 이보다도 더 드물게 발생하여 1% 미만의 유병률을 보이는 것으로 보고되어 있다. 고령의 남자에서 가장 흔한 것으로 알려져 있고, 대부분 증상없이 영상검사에서 우연히 발견된다(1). 증상이 발현되는 경우는 통증과 혈역학적 불안정성을 동반한 동맥류 파열인 경우가 많으나, 파열되지 않은 동맥류의 종괴효과로 주변 비뇨생식기계나 요천골 신경이 압박되어 이에 의한 증상이 생기는 경우도 있다. 내측 장골동맥 동맥류의 자연 경과에 대해서는 잘 알려진 바가 없으나 문헌에 따라 1년에 4 mm 정도의 크기 증가를 보인다고 하며, 3-4 cm 이상의 크기에서는 파열의 위험성이 있기 때문에 치료해야 한다고 보고하고 있다(2, 3). 파열된 내측 장골동맥 동맥류의 치료 목표는 빠른 혈역학적 안정성을 얻는 것이다. 증상이 있는 경우 대개 33%에서 파열을 동반하며, 파열된 동맥류를 수술하는 경우 사망률은 33%-50%에 달하고 수술 중 이환율도 높다(1). 이에 비해 혈관내 치료는 개복 수술보다 빠른 지혈을 유도할 수 있어 출혈량을 줄일 수 있으며 국소 마취 하에 최소침습적으로 시행되기 때문에 시술 중 이환률이 적어 특히 전신 마취의 위험성이 높은 환자들에게 더 선호된다. 전통적으로는 근위부 결찰술, 동맥류 봉합술 등의 수술적 치료를 시행하는 것이 표준치료로 알려져 있었으나 내측 장골동맥은 해부학적으로 골반 내 깊은 곳에 위치하여 접근이 어렵기 때문에 많은 경우 혈관내 치료가 수술적 치료의 대안으로서 선택되고 있다. 혈관내 치료의 방법으로는 동맥류 내로의 혈류를 차단하기 위해 분지부에 코일(coil) 색전술을 시행한 뒤 총장골동맥에서 외측 장골동맥까지 스텐트 이식편을 삽입하는 방법이 흔히 쓰인다. 파열된 동맥류의 치료에 대해 성공적인 혈관내 치료를 시행한 것에 대해 몇몇 증례들이 보고되어 있다. 시술 당시 기구 구비 상황에 따라 원위부 코일 색전 이후 풍선카테터를 이용해 일시적으로 정방향 혈류를 차단한 뒤 조달된 스텐트 이식편을 삽입하거나(4), 혹은 코일 색전술에 이어 스텐트 이식편을 삽입한 증례가 있다(5). 앞선 두 증례는 모두 총장골동맥에서 외측 장골동맥까지 스텐트 이식편을 삽입하였으나 총장골동맥의 길이가 2 cm보다 짧아 이와 같은 스텐트 이식편 삽입만으로는 내측 장골동맥에 대한 혈류 차단 효과를 얻을 수 없을 것이 예상되었던 경우, 내측 장골동맥 원위부 색전 이후 외측 장골동맥까지 복부 대동맥 스텐트 이식편 삽입술(EVAR)을 시행한 경우도 있다(6). 본 증례에서는 시술 시작 시점 환자의 수축기 혈압이 30 mmHg로 매우 낮았고 스텐트 이식편 조달이 불가능한 상황에서 풍선 확장형 혈관 피막형 스텐트를 이용하여 총장골동맥에서 내측 장골동맥 동맥류로의 혈액 유입을 빠르게 차단하였으며, 이후에도 수축기 혈압이 충분히 오르지 않아 역행성 혈액 유입을 빠르게 차단하기 위해 직접 천자 후 N-butyl cyanoacrylate를 이용하여 색전술을 시행하였다. 기술적으로는 동맥류 근위부에 피막 스텐트(혹은 스텐트 이식편)를 삽입하기 전 풍선카테터를 이용해 일시적으로 근위부 혈류를 차단한 채 원위부에 먼저 코일 색전술을 시행하는 것이 가장 바람직하겠고, 본 증례처럼 급박한 상황에 이미 근위부에 피막 스텐트를 삽입했다면 직접 천자(혹은 스텐트와 혈관벽 사이를 통해 접근하여) 이후 역시 원위부에 대해서는 코일 색전술을 시행하는 것이 안전한 원위부 혈류 차단 방법일 것이다. 하지만 근위부 혈류 차단 이후에도 회복되지 않는 심각한 쇼크상태가 지속된, 초 단위의 시간을 다투는 본 증례의 상황에서 술자는 가장 빠른 원위부 혈류 차단을 위해 N-butyl cyanoacrylate 색전술을 시행하였다. 색전술은 이미 근위부 혈류가 차단되어 동맥류 내의 혈류가 매우 느려진 상태에서 시행되었으며, 색전물질의 희석 농도는 1:3 정도로 조절하여 원위 말단부혈관의 색전을 최소화하였고, 그 결과 원위부 허혈에 의한 합병증을 예방할 수 있었다. 단독 내측 장골동맥 동맥류 파열로 인한 초응급 상황에서 원위부 코일 색전술을시행할 시간적 여유가 없을 경우, 동측 역방향 접근을 통한 혈관내 치료와 이에 따른 직접 천자 색전술은 가장 빠르게 시행될 수 있는 치료 선택지라 할 수 있겠다.

1. Dix FP, Titi M, Al-Khaffaf H. The isolated internal iliac artery aneurysm--a review. Eur J Vasc Endovasc Surg 2005;30:119-129 2. McCready RA, Pairolero PC, Gilmore JC, Kazmier FJ, Cherry KJ, Hollier LH. Isolated iliac artery aneurysms. Surgery 1983;93:688-693 3. Laine M, Bj?rck M, Beiles B, Altreuter M, Szeberin Z, Thompson I, et al. Internal iliac aneurysms have a low risk of rupture under 4 cm: a multicentre study. Eur J Vasc Endovasc Surg 2015;50:391 4. van Kelckhoven BJ, Bruijninckx BM, Knippenberg B, van Overhagen H. Ruptured internal iliac artery aneurysm: staged emergency endovascular treatment in the interventional radiology suite. Cardiovasc Intervent Radiol 2007;30:774-777 5. Ricci MA, Najarian K, Healey CT. Successful endovascular treatment of a ruptured internal iliac aneurysm. J Vasc Surg 2002;35:1274-1276 6. Igari K, Kudo T, Toyofuku T, Jibiki M, Inoue Y. Successful endovascular repair of ruptured isolated bilateral internal iliac artery aneurysms. Eur J Vasc Endovasc Surg 2013;45:218-219