Pinch-off syndrome, Percutaneous removal

47세/여자

원격성 전이를 동반한 폐종양으로 지속적인 항암 치료를 위해 흉부외과에서 쇄골하정맥을 통해 chemoport를 시행받은 환자

Chemoport fracture by pinch-off syndrome, And migration of distal tip into pulmonary artery

뇌전이, 골전이등 다발성 원격성 전이를 동반한 폐종양으로 지속적 항암제 치료를 위해 쇄골하정맥으로 chemoport를 삽입한 환자임. Chemoport 삽입 후 시행한 chest PA 상 좌상폐야에 증가된 음영의 종괴가 보이며 좌측 쇄골하 정맥을 통한 chemoport가 관찰됨 (Fig. 1). 좌측 쇄골과 첫번째 늑골 사이에서 chemoport가 약간 구부러져 있는 양상이나, 압박 혹은 내경감소 등의 소견은 보이지 않았음. 약 3개월 경과 후 시행한 chest PA상 chemoport가 좌측 쇄골과 첫번째 늑골 사이에서 절단되어 있으며, 원위부가 우심방과 우심실의 경계부에 있음 (Fig. 2). 별다른 치료 없이 약 4개월이 경과한 후 골절된 chemoport의 원위부는 폐동맥까지 이동되었으며, 양끝은 좌폐동맥 내에 위치함 (Fig. 3). 우측 대퇴정맥을 천자한 후 10Fr. Sheath를 삽입하고 유도철사를 통해 8Fr. 유도도관(Brite tip®-multi purpose type, Cordis endovascular system, Miami Lakes, FL, USA) 을 좌폐동맥으로 진입시킴. 유도도관을 통해 15mm 직경의 nitinol goose neck snare (Amplatz Goose Neck® snare, ev3, Plymouth, MN, USA) 를 삽입한 후 골절된 chemoport의 한쪽 끝을 포획함 (Fig. 4). 이 후 sheath를 통해 몸 밖으로 골절된 도관의 원위부를 제거함.

Fig. 1 Initial chest radiograph after chemoport insertion through left subclavian vein. Mild bending of catheter is noted between clavicle and 1st rib, without discernable catheter compromise. Soft tissue density mass is noted around left upper lung field.

Fig 2 Follow up chest radiograph shows chemoport fracture. Chemoport transected between clavicle and 1st rib. Distal fragment is migrated to right atrium-right ventricle area.

Fig. 3 Last chest radiograph (7months after chemoport insertion) shows migration of fractured fragment into pulmonary artery. Both free end of fractured fragment are located around left main pulmonary artery.

Fig. 4 Endovascular removal of fractured chemoport with goose neck snare. A. 8Fr. guiding catheter is introduced into left main pulmonary artery along guide wire.

B. Capture of free end of fracture fragment with 15mm loop goose neck snare and retrieval of fracture fragment is accomplished.

62세/남자

폐종양으로 좌측 폐 절제술을 시행받은 후 지속적인 항암치료를 위해 흉부외과에서 우측 쇄골하 정맥을 통해 chemoport를 시행받은 환자.

Chemoport fracture by pinch-off syndrome. And migration of distal tip into right atrium.

폐종양으로 좌측 폐절제술을 시행받은 환자로 지속적인 항암제 치료를 위해 우측 쇄골하 정맥을 통해 chemoport를 삽입한 환자임. Chest PA에서 좌측 폐절제술로 인해 전체 좌폐야의 음영증가가 있으며, 우측 쇄골하 정맥에 chemoport가 삽입되어 있음 (Fig. 5). 우측 쇄골과 첫번째 늑골 사이에서 chemoport가 약간 구부러져 보이는 pinch－off sign이 보이지만, 도관의 압박 혹은 내경감소는 저명하지 않음. 약 1개월 이 경과한 후 촬영한 Chest PA에서 chemoport가 쇄골과 첫번째 늑골 사이에서 골절되어 있으며, 원위부는 우심방과 좌간정맥에 걸쳐서 존재함 (Fig. 6). 우측 대퇴정맥을 천자한 후 8Fr. Sheath를 삽입한 후 유도철사를 이용 6Fr. 유도도관(Envoy®, Cordis endovascular system, Miami Lakes, FL, USA) 을 우심실내로 진입시킨 후 15mm 직경의 nitinol goose neck snare (Amplatz Goose Neck® snare, ev3, Plymouth, MN, USA) 을 이용하여 골절된 chemoport의 원위부를 포획함. 이 후 sheath를 통해 몸 밖으로 골절된 chemoport를 제거함 (Fig. 7).

Fig. 5 Initial chest radiograph after chemoport insertion through right subclavian vein. Bending of catheter is noted between clavicle and 1st rib, without discernable catheter compromise. Whiteout of left lung field is due to previous left pneumonectomy.

Fig. 6 Follow up exam after about 1 month shows chemoport fracture. Transected distal fragment is migrated to right atrium. Distal free end of fractured fragment is located at left hepatic vein.

Fig. 7 Endovascular removal of fractured chemoport with goose neck snare. A. 6Fr. guiding catheter is introduced into left right atrium along guide wire. And proximal free end of fractured fragment is captured by 15mm loop goose neck snare. B. Retrieval of fracture fragment is accomplished.

지속적인 항암치료, 항생제 치료, 수혈 혹은 수액 공급을 위해 쇄골하 정맥을 통해 삽입된 중심정맥 도관의 가장 흔한 합병증중의 하나는 도관의 폐색이다. 이러한 도관의 폐색은 색전혹은, 혈관벽으로부터 받는 자극에 의해서 발생하거나 혹은 쇄골과 첫번째 늑골사이에서 압박을 받아 발생 할 수 있는데, 이 중 후자의 경우를 “Pinch－off syndrome” 이라고 한다. 이러한 pinch－off syndrome은 쇄골하 정맥을 통해 삽입된 중심정맥 도관에 반복적인 압박과 자극을 줌으로써 도관의 골절과 이로 인한 색전을 야기시킬 수 있다. 1984년 Aitken과 Minton등 은 처음으로 pinch off syndrome에 의한 도관의 골절을 보고하였으며, 현재까지 발표된 보고에 따르면 그 빈도는 0.1 에서 1% 정도이다. 중심정맥도관 골절은 대게 임상증상을 유발시키지는 않으며, Danny와 Frank등은 중심정맥도관 골절을 보인 환자중 약 5% 정도만이 흉통 등의 임상증상을 보였다고 하였다. 본 증례들에서도 도관이 골절된 지 수개월이 경과하였지만, 두 환자 모두에서 임상증상을 보이지는 않았다. 더욱이 증례 1의 경우 도관골절을 인지하고, 제거하기까지 7개월이나 경과하였지만 이로 인한 증상이나, 폐색전의 징후 등은 보이지 않았다. 하지만 골절된 도관이 우심방 혹은 우심실에 존재하는 경우 치명적인 부정맥을 유발할 수 있으며, 심근경색, 천공, 폐혈증 등의 치명적인 합병증을 유발시킬 수 있는 것으로 보고되고 있다. Goose neck snare를 이용한 혈관 내 이물질의 제거는 비교적 안전하고, 효과적이며, 널리 시행되고 있는 시술이다. 그러나 골절된 도관 등이 혈관벽이나, 심근 등에 유착되어 free end가 없는 경우 goose neck wire만들 이용하여, 이물질을 포획하는 것은 어렵다. 이러한 경우 뇌혈관 중재시술에서 널리 사용되는 직경이 크고 비교적 뻣뻣하여 힘 전달이 용이한 6Fr. 혹은 8Fr. 직경의 유도도관의 조작을 통해 free end를 확보할 수 있고, 따라서 goose neck wire를 통해 쉽게 골절된 도관을 제거할 수 있다. 저자들의 증례에서도 free－end가 인접한 심근 혹은 혈관벽에 유착되어 goose neck snare 조작만을 이용한 시도에서는 포획에 실패하였으나 curved tip을 갖는 유도도관을 이용한 조작으로 free-end를 확보한 후 쉽게 goose neck snare를 통해 포획할 수 있었다.

1. Hinke DH, Zandt－Stastny DA, Goodman LR, Quebbeman EJ, Krzywda EA, Andris DA. Pinch-off syndrome: a complication of implantable subclavian venous access devices. Radiology 1990;177:353-356 2. Aitken DR, Minton JP. The "pinch-off sign": a warning of impending problems with permanent subclavian catheters. Am J Surg 1984;148:633-636 3. Krutchen AE, Bjarnason H, Stackhouse DJ, Nazarian GK, Magney JE, Hunter DW. The mechanisms of positional dysfunction of subclavian venous catheters. Radiology 1996;200:159-163 4. Kim OK, Kim SH, Kim JB. et al. Transluminal removal of a fractured and embolized indwelling central venous catheter in the pulmonary artery. Korean J Intern Med 2006;21(3):187-190 5. Denny MA, Frank LR. Ventricular tachycardia secondary to port-a-cath fracture and embolization. J Emerg Med 2003;24:29-34