Aortoesophageal fistula, Esophageal stent, Embolization

64/남자

4년 전에 위분문부의 진행성 위함으로 전위절제술을 시행받고 이어서 식도 원위부에 잔존 종양이 있어서 항암치료를 받음. 2년 전에 국소 종양 재발이 있어서 식도공장문합부에 식도스텐트를 설치함. 식도스텐트 (retrievable PTFE-covered expandable nitinol stent, Taewoong)를 설치한 상태에서 방사선 치료를 받았고 스텐트가 있을 경우 방사선 치료와 관련된 합병증이 증가할 수 있어서 방사선 치료 시작 3주 후에 스텐트를 제거함. 내원 3개월 전에 다시 식도공장문합부위에 종양 재발이 진단되고 연하 곤란이 심해져 dual graft stent (S&G Biotec)를 넣었음. 스텐트 설치 후 3개월 후에 다량의 토혈을 주소로 응급실에 내원함.

Aortoesophageal fistula

혈관조영에서 상부장간막동맥 및 복강동맥에는 이상소견 없었으며, 대동맥조영술에서 식도스텐트의 근위부 말단 위치에서 하행대동맥으로부터 조영제가 혈관 외로 유출되는 소견과 함께 대동맥식도루(Aortoesophageal Fistula)가 확인되었다 (Fig. 1A, 1B). 누공의 입구는 작았으나 대동맥으로부터 식도 내강으로의 활동성 혈관외유출이 있어 치료가 필요한 것으로 판단하였다. 스텐트 삽입을 고려하였으나 당시 적절한 크기의 스텐트가 없었고 활력징후도 점차 불안정해져서 일차적으로glue(glue：lipiodol=1：2, 33%농도)를 이용하여 성공적으로 색전술을 종료하였다 (Fig. 1C). 최종 대동맥조영술에서 더 이상의 누공은 없었다 (Fig. 1D).

색전술 이후 환자는 혈관조영실에서 바로 활력징후가 안정화되었으며 다음 날 시행한 CT에서 대동맥식도루는 glue 및 리피오돌(lipiodol)로 막혀 더 이상 보이지 않았다 (Fig. 2A – 2C). CT에서 glue가 대동맥 내로 일부 돌출하고 있어서 glue만으로 대동맥식도루가 막혀 있는 상태로 판단하였으며 스텐트 그라프트 (stent graft)를 설치하면 glue cast가 뒤틀어질 수 있다고 판단하여 스텐트 그라프트 설치술에 대해서 보류하기로 하였다. 그러던 중 폐부종 및 흡인성 폐렴이 발생하였고, 색전술 3일 후에 토혈이 재발하면서 저혈량성 쇼크 및 가사로 사망하였다.

대동맥식도루는 매우 드문 질환으로써, 대동맥류와 같은 하행 대동맥질환, 이물질 섭취, 식도암이나 궤양, 역류성 식도염, 외상 후 염증 등의 다양한 원인에 의하여 발생한다. 금속스텐트 설치술은 폐쇄성 악성 위장관 질환의 고식적 치료로 안전하고 효과적인 방법으로 알려졌으나 드물게 출혈이나 천공과 같은 심각한 합병증을 가져오기도 한다. 본 증례와 같은 식도스텐트 설치 후 발생한 대동맥식도루는 매우 드문 경우로 본 증례에서는 스텐트의 근위부 말단에 의해서 인접 식도벽이 자극 받고 침식되어 압박괴사 (pressure necrosis)가 일어남으로써 대동맥식도루가 형성된 것으로 생각된다. 식도스텐트 설치 후 발생한 대동맥식도루는 저자들이 아는 한 1997년 Siersema 등이 보고한 1예가 전부이고, 이들은 악성 식도 폐쇄의 고식적 치료로 Gianturco-Z stent 설치 3주 후 발생한 스텐트의 근위부 말단 부의 대동맥식도루로 사망한 49세 여자 환자를 보고하였다. 대동맥식도루 치료에 있어서 혈관 내 스텐트 그라프트의 단기 결과는 희망적이지만, 아직 장기적인 결과에 대한 연구는 없다. 본 증례에서도 스텐트 설치술을 먼저 고려했으나 응급 상황에서 적절한 크기의 스텐트 그라프트가 없었고 점차 활력징후가 불안정해져서 일차적으로 glue를 이용하여 색전술을 시행하였고 추후 스텐트 그라프트 설치술을 시행하고자 하였었다. 식도 스텐트 설치술 후 발생한 대동맥식도루는 극히 드문 경우로, 비록 환자는 사망하였으나 스텐트 그라프트 설치술이나 수술을 시행하기 어려운 응급 상황에서 색전술은 최종적인 치료에 앞서 유용하게 사용될 수 있으리라 생각된다.

1. Siersema PD, Tan TG, Sutorius FF, Dees J, van Blankenstein M. Massive hemorrhage caused by a perforating Gianturco-Z stent resulting in an aortoesophageal fistula. Endoscopy 1997;29：416-420 2. Metz R, Kimmings AN, Verhagen HJ, Rinkes IH, van Hillegersberg R. Aortoesophageal fistula successfully treated by endovascular stent-graft. Ann Thorac Surg 2006;82：1117-1119

Fig. 1 Spot image (A)preceding the angiography shows the catheter tip around the proximal end of the dual graft type esophageal stent, which was placed for cancer recurrence at the esophagojejunostomy site. Selective angiogram (B) at the level of proximal end of esophageal stent shows extravasation of contrast media from aorta into esophageal lumen (arrowheads) through aortoesophageal fistula (arrows). After embolization using mixture of glue and lipiodol, aortoesophageal fistula is filled with radio-opaque material (C). Final aortogram (D) shows no residual fistulous tract.

Fig. 1 Spot image (A)preceding the angiography shows the catheter tip around the proximal end of the dual graft type esophageal stent, which was placed for cancer recurrence at the esophagojejunostomy site. Selective angiogram (B) at the level of proximal end of esophageal stent shows extravasation of contrast media from aorta into esophageal lumen (arrowheads) through aortoesophageal fistula (arrows). After embolization using mixture of glue and lipiodol, aortoesophageal fistula is filled with radio-opaque material (C). Final aortogram (D) shows no residual fistulous tract.

Fig. 1 Spot image (A)preceding the angiography shows the catheter tip around the proximal end of the dual graft type esophageal stent, which was placed for cancer recurrence at the esophagojejunostomy site. Selective angiogram (B) at the level of proximal end of esophageal stent shows extravasation of contrast media from aorta into esophageal lumen (arrowheads) through aortoesophageal fistula (arrows). After embolization using mixture of glue and lipiodol, aortoesophageal fistula is filled with radio-opaque material (C). Final aortogram (D) shows no residual fistulous tract.

Fig. 1 Spot image (A)preceding the angiography shows the catheter tip around the proximal end of the dual graft type esophageal stent, which was placed for cancer recurrence at the esophagojejunostomy site. Selective angiogram (B) at the level of proximal end of esophageal stent shows extravasation of contrast media from aorta into esophageal lumen (arrowheads) through aortoesophageal fistula (arrows). After embolization using mixture of glue and lipiodol, aortoesophageal fistula is filled with radio-opaque material (C). Final aortogram (D) shows no residual fistulous tract.

Fig. 2 Contrast-enhanced axial CT scans (A, B) at the level of aortoesophageal fistula and sagittal multiplanar reformatted CT image (C) show embolic material as high attenuation (arrows) in the fistulous tract protruding into the aortic lumen. Esophageal stent is also shown (arrowheads). The fistula is filled with glue at proximal posterior end of esophageal stent.

Fig. 2 Contrast-enhanced axial CT scans (A, B) at the level of aortoesophageal fistula and sagittal multiplanar reformatted CT image (C) show embolic material as high attenuation (arrows) in the fistulous tract protruding into the aortic lumen. Esophageal stent is also shown (arrowheads). The fistula is filled with glue at proximal posterior end of esophageal stent.

Fig. 2 Contrast-enhanced axial CT scans (A, B) at the level of aortoesophageal fistula and sagittal multiplanar reformatted CT image (C) show embolic material as high attenuation (arrows) in the fistulous tract protruding into the aortic lumen. Esophageal stent is also shown (arrowheads). The fistula is filled with glue at proximal posterior end of esophageal stent.