Uterine arteriovenous malformation, Transarterial embolization

32세 / 여자

상환 15일동안 지속되는 질출혈을 주소로 내원하여 보존적 치료하며 경과 관찰하였으나 호전없어 응급실 통해 내원하였다. 출산력은 없었으며 내원 3년전 두 차례의 자궁 소파술(Dilatation and Curettage)을 시행받은 과거력이 있었다. 내원 당시 의식은 명료하였고 생체징후 안정적이었으나 혈색소 5.7g/dL로 심한 저혈색소 상태였으며 자궁초음파에서 자궁 동정맥 기형이 의심되어 시행한 복부 혈관조영 전산화 단층 촬영에서 자궁 후벽에 자궁 동정맥 소견 보여 적절한 치료 위해 의뢰되었다.

Uterine arteriovenous malformation

내원 당시 시행한 질식 초음파 및 색도플러에서 자궁 후벽에 불규칙한 경계를 가진 불균질한 에코의 병변이 보였으며 모자이크 양상의 빠른 혈류가 관찰되었다(Fig. 1A, B). 이후 촬영한 복부 혈관 조영 전산화 단층 촬영에서 양측 속엉덩동맥(internal iliac artery)에서 기원하는 굵어진 자궁동맥이 보이며 자궁 후벽에 확장되고 뒤틀린 구조의 혈관들이 뭉쳐져 있는 비정상적인 혈관 발달을 볼 수 있어 자궁의 동정맥 기형을 의심할 수 있었다(Fig. 2). 혈관 조영술에서 CT소견과 마찬가지로 양측 속엉덩동맥(internal iliac artery)에서 기원하는 굵어진 자궁동맥이 조영되었으며 비정상적인 혈관 구조물과 거짓 동맥류로 생각되는 조영제가 차는 낭을 확인하였다.(Fig. 3) 대부분 좌측 자궁정맥을 통해 좌측 속엉덩 정맥(internal iliac vein)으로 조기 정맥 배출되고 있었다.

우측 대퇴동맥 천자 후 5-F r i n t r o d u c i n g angiographic sheath(Terumo Corporation, Tokyo, Japan)를 삽입하였다. 5-Fr cobra catheter(Cook, Bloomington,IN, U.S.A)를 사용하여 먼저 양측 자궁동맥을 선택하여 시행한 자궁동맥 조영술에서 자궁 동정맥 기형을 확인하였다. 미세 카테터(prograte; Terumo Corporation, Tokyo, Japan)를 사용하여 우측 자궁동맥의 자궁경부질분지(cervicovaginal branch)를 지나 초선택한 후 Polyvinyl alcohol particles(contour; Boston Scientific, Cork, Ireland) 500-700um 1vial과 700-900um 1vial을 사용하여 색전술을 시행하였다. 혈류가 계속 남아있어 N-butyl-2- cyanoacrylate(Histocryl; TissueSeal, Ann arbor, Michigan, US)과 Lipiodol을 1:2 비율로 섞은 용액(33% glue)를 사용하여 색전술을 추가로 시행하였다. 좌측 자궁동맥은 자궁경부질분지(cervicovaginal branch)를 지나 초선택한 후 앞서 우측 자궁동맥에 사용했던 33% g lu e만을 사용하여 색전술을 시행하였다. (F ig. 4A,B,C,D) 색전술 후 시행한 자궁동맥 조영술에서 더 이상의 AVM n i dus가 없음을 확인하고 시술을 종료하였다. (Fig. 5)

시술 3주후 시행한 질식 초음파 및 색도플러에서 이전에 보이던 불균질 에코 병변은 크기가 현저히 작아졌으며 혈류도 관찰되지 않았다.(Fig 6)

자궁 동정맥 기형(Uterine arteriovenous malformation)은 자궁내에 비정산적인 혈관의 증식 및 소통을 보이는 질환으로서 매우 드문 혈관 질환이지만 갑작스런 과다 질출혈로 인하여 빨리 치료하지 않으면 생명의 위협을 받을 수 있는 매우 중요한 질환이다. 1762년 William hunter3)에 의하여 처음 기술되어 졌으며 1926년 Dubreuil과 Loubat 등1)이 자궁의 동정맥 기형을 보고한 뒤 지금까지 전세계적으로 보고된 증례가 100여개 미만이며 국내에서는 1990년에 Kim 등이6) 처음 보고하였고 이후 총 10여예가 보고될 정도로 드문 질환이다. 그러나 질출혈이 있는 많은 환자에서 보존적 치료에 효과가 없으면 자궁 적출술 을 시행하므로 많은 예에서 진단되지 않아 실제로 이 질환의 빈도는 더 높을 것으로 생각된다.5) 과거 자궁 동정맥기형의 진단은 개복술 시 진단되거나 자궁조직이 나온 후 조직 병리 검사 이후 확진이 내려졌으나 영상진단기술의 발달에 의하여 수술 이전에 진단이 내려질수 있게 되었다. 11) 골반혈관촬영술은 자궁 적출술이 이루어지지 않은 상태에서 자궁 동정맥 기형을 진단할 수 있는 진단방법의 표준이 되며8) 전형적인 자궁 동정맥 기형에 대한 골반 혈관조영 양상은 구불구불하게 비대해진 혈관 덩어리에 혈액을 공급하고 있는 비대해진 자궁동맥과 조기에 거대해진 정맥으로 배출되는 것이다. 자궁 동정맥기형의 종류는 선천적인 경우와 후천적인 경우로 나눌 수 있으나 보고된 대부분은 질식분만 또는 수술적 분만, 치료적 유산, 자연유산, 소파술 및 융모성질환 등의 선행 임신과 자 궁 관련종양의 치료의 과거력이 연관된 후천적인 경우이다.4) 경동맥 색전술의 방법이 보편화되기 이전에는 자궁 적출술이 주로 시행되었으나 최근에는 경동맥 색전술이 여러가지 이유로 많이 시도되고 있다. 경동맥 색전술은 시술 시간이 짧고, 비침습적이면서 치료 후 재원기간이 짧고 환자의 전신상태가 불량할 때도 시행할 수 있다는 장점뿐만 아니라 개복술 시행 시 대량의 출혈이 예상, 심한 골반 유착이 의심되어 수술적 치료가 용이하지 않는 경우 시도될 수 있으며 특히 향후 임신을 원하는 경우 중요한 치료방법이다. 경동맥 색전술은 새로운 측부 동정맥기형이 생겨서 재 자궁 출혈이 일어날 수 있다는 단점을 가지고 있지만 Kwon 등의 연구7) 따르면24명의환자 중 22명의 환자에서 성공적인 치료결과 (90%)를 보였으며 치료 후 4명의 환자에서 성공적으로 임신과 출산을 하였으며 다른 여러 논문에서 성공적인 임신을 보고하고 있다.2),9),10) 본 증례는 인공유산 수술 후 발생한 것으로 추정되어지는 지속적인 자궁출혈 후 진단된 자궁 동정맥 기형에서 경동맥 색전술을 시행하여 성공적으로 치료한 증례로 향후 임신을 해야 할 여성에서 중요한 시술이었다고 생각된다.

1. Dubreuil G, Loubat E. Aneurysme cirsoide de l’uterus. Ann Anat Pathol 1926; 3: 697. 2. Gopal M, Goldberg J, Klein T et al. Embolization of a uterine arteriovenous malformation followed by a twin pregnancy. Obstet Gynecol 2003; 102: 696–698. 3. Hunter W. Further observation upon a particular species of aneurysm. Mwd Observ Inquiries 1762; 2: 390-414. 4. Jo YS, Yoon JH, Choi HJ, Lee G. Diagnosis and Management of Uterine Arteriovenous Malformation. Korean J Obstet Gynecol 2010; 12(3): 157-162 5. Kim HY, Hwang HM, Han YM, O BC. Case Reports : A case of successful transarterial embolization (TAE) in huge arteriovenous malformation (AVM) of Uterus. Korean J Obstet Gynecol 2003; 46: 1807-12. 6. Kim SR, Hwang JH, Cho SH, Lee JA, Park BT, Hong EK. A Case of massive postpartum bleeding due to arteriovenous malformation of the uterus. Korean J Obstet Gynecol 1990; 33: 1012-6. 7. Kwon JH, Kim GS. Obstetric iatrogenic arterial injuries of the uterus: diagnosis with US and treatment with trans catheter arterial embolization. Radio Graphics 2002; 22: 35-46. 8. Nasu K, Fujisawa K, Yoshimatsu J, Miyakawa I. Uterine arteriovenous malformation: Ultrasonographic, magnetic resonance and radiological findings. Gynecol Obstet Invest 2002; 53: 191-4. 9. Onoyama Fukuhara M, Okuma A, Watanabe Y, Nakanura G. Successful pregnancy after the noninvasive management of uterine arteriovenous malformation. Acta Obstet Gynecol Scand 2001; 80: 1148–1149. 10. Poppe W, Van Assche F, Wilms G, Favril A, Baert A. Pregnancy after transcatheter embolization of a uterine arteriovenous malformation. Am J Obstet Gynecol 1987; 156(5): 1179–1180 11. Kim T, Shin JH, Kim J, et al. Management of bleeding uterine arterovenous malformation with bilateral uterine artery embolization. Yonsei Med J 2014, 55(2):367-373

Grey scale ultrasound image shows focal heterogeneous echoic lesion in posterior myometrium of uterus.

Doppler image shows mosaic pattern and turbulent flow in posterior myometrium of uterus.

Axial enhanced CT demonstrates irregular entangled vascular structures within endometrial cavity from posterior wall of uterus and tortuous uterine arteries

Pelvic angiography shows tortuous hypertrophic abnormal vascular structure and pseudoaneurysm, which is supplied by dilated bilateral uterine arteries.

Selective bilateral uterine angiography shows a tangle of vascular structures fed by the bilateral uterine arteries.

Selective bilateral uterine angiography shows a tangle of vascular structures fed by the bilateral uterine arteries.

Arteriogram showing the absence of filling of the occluded bilateral uterine arteries and AVM

Arteriogram showing the absence of filling of the occluded bilateral uterine arteries and AVM

Postprocedural angiography shows complete devascularization of uterine AVM.

Three weeks after embolization, Doppler image indicating markedly reduced size and avascularization of AVM.