Hemoptysis, bronchial artery embolization, infarction.

49세 / 여자

비결핵성 마이코박테리아로 치료 받던 중 간헐적으로 객혈이 발생해 이전에 기관지 동맥 색전술을 통한 치료를 1회 받은 과거력이 있는 환자로 내원 3일전부터 소량의 객혈이 시작되었으며, 내원 당일 종이컵 1컵 정도의 객혈을 주소로 내원하였다. 내원 당시 생체 징후는 혈압 108/72mmHg, 심박수 71회, 산소포화도 98% 였다.

흉부 컴퓨터 단층촬영상 양측 폐에 비결핵성 마이코박테리아에 의한 기관지확장증 및 중심소엽 소결절들이 있으며 (Figure 1A) 양측 기관지 동맥 및 좌측 아래횡격막 동맥의 비대가 관찰되었다(Figure 1B).

비결핵성 마이코박테리아와 연관된 객혈.

오른쪽 대퇴동맥을 천자하여 5 Fr sheath(Radiofocus introducer Ⅱ, Terumo, Tokyo, Japan) 를 우측 외장골 동맥내에 위치하도록 삽입하였다. 이후 5 Fr Pigtail catheter (Beacon Tip Royal Flush plus High-flow catheter, Cook, Bloomington, USA)로 하행 흉부 대동맥 조영술을 시행하였고 굵어진 양쪽 기관지 동맥들을 확인하였다. 5 Fr Cobra catheter (Radiofocus Glidecath, Terumo, Tokyo, Japan)로 양쪽 기관지 동맥 선택적 조영술을 시행하여 기관지 동맥 비대 및 폐실질 과혈관성을 확인하였고 우측에서 폐동맥과의 단락이 있었다. (Figure 2A) 2.0 Fr microcatheter(Progreat, Terumo, Tokyo, Japan)로 이들 기관지 동맥을 초선택 한 후 355-500 micrometer PVA particle (Contour 355-500 microns, Boston scientific, USA)로 색전술을 시행하였다. 좌측 아래횡격막 동맥 및 좌측 내유동맥에서도 혈관 비대와 폐실질 과혈관성이 확인되어 (Figure 2B) 이에 대해 355- 500 micrometer PVA particle을 이용하여 색전술 시행하였다. 색전술 후 사진에서 더 이상의 과혈관성 병터가 보이지 않음을 확인한 후 시술을 종료하였다.

시술 직후 환자는 심한 어지럼증, 구역, 구토를 호소하였다. 이에 시술 다음 날 뇌 MRI를 시행하였으며 양측 하부 소뇌반구(inferior cerebellar hemisphere)와 충부(vermis) 즉, PICA 영역에 색전뇌경색증의 소견이 확인되었다(Figure 3A-3B).

기관지동맥 색전술에 의해 발생할 수 있는 합병증으로는 색전술과 관련된 합병증과 혈관조영 검사와 관련된 합병증으로 나눌 수 있다. 색전술과 관련된 합병증으로는 흉통, 연하곤란이 각각 24–91%, 1–18%로 가장 흔하며 대개 일시적이다. 드물지만 심각한 합병증으로는 척수 허혈이 있으며 그 발생률은 1.4- 6.5%로 보고되었다. 다른 드문 합병증으로는 대동맥 및 기관지 괴사, 폐경색, 기관지루, 허혈성 장염 등이 보고된 바 있다. 그 외 일반적인 혈관조영 검사와 관련된 합병증으로는 서혜부 혈종, 혈관 손상, 조영제 관련 반응 등이 있다. 기관지동맥 색전술 이후에 발생하는 뇌경색은 드물지만 심각한 합병증이다. 특히 후방 순환계(poster ior circulation)에 발생하는 경색에 대해 몇 차례 증례보고 형식으로 보고된 적이 있으며 합병증 발생 기전에 대한 몇 가지 가설이 제기되어 왔다. 첫번째는 기관지동맥과 전신/뇌내 혈관과의 단락 또는 측부순환이 있거나 척수동맥의 기시 이상이 있을 경우이다. 이러한 경우에는 뇌 색전의 위험이 높아 기관지 동맥 색전술의 금기가 된다. 본 증례에서는 혈관 조영술상 기관지 동맥과 전신 순환과의 측부 순환은 뚜렷하게 관찰되지 않았다. Furnari 등은 낭포성 섬유증 환자에서 기관지동맥과 쇄골하 및 척수 동맥과의 측부순환의 발달을 보고한 바 있는데, 폐의 만성 염증이 폐를 공급하는 전신 혈관들의 비대를 일으켜서 폐와 전신순환과의 단락 형성에 기여할 것이라고 주장하였다. 다른 가설은 전신 정맥으로부터 동맥으로의 단락 또는 우좌 단락의 존재이다. 심장내단락은 우좌 단락의 가장 흔한 원인이다. 본 증례의 환자는 심장초음파를 비롯한 정밀한 심장 검사를 받은 적은 없다. 만성 폐질환은 폐동맥과 폐정맥과의 미세 단락을 유발할 수 있으며 이러한 경우 paradoxic cerebral embolism이 발생할 수 있다. 한편 기관지 동맥으로부터 대동맥으로 역류가 일어났을 가능성도 있는데, microcatheter를 사용한 기관지 동맥의 색전 시술에서는 보통 대동맥으로 색전 물질이 잘 역류하지 않지만 혹시 소량이 역류한다고 가정해도, 이것이 대동맥궁까지 거꾸로 올라가기는 어렵다. 그러나, 대동맥의 주행경로가 tortuous하게 변하면서, 혈류가 느려지고 와류가 많이 형성된 고령 환자의 경우는 이러한 역류가 생기지 않는다는 보장을 할 수는 없다. 본 증례의 경우는 좌측 내유동맥이 색전에 포함되었으며, 내유동맥 혹은 기관지동맥 어딘가에서 척추동맥과의 연결이 존재하였을 가능성을 추측해 볼 수 있으나, 다른 증례보고와 마찬가지로 정확한 원인과 기전은 알 수 없다. Kirsch 등은 좌측 내유동맥이 동측 척추동맥에서 나오는 기시 이상의 경우를 보고한 적이 있으며 이러한 경우는 특히 색전술에 있어서 주의를 요해야 할 것이다. 본 증례에서 원인을 밝히기 위한 추가검사는 시행되지 않았다. 그러나 microbubble을 이용한 우좌 단락 검사등이 이용될 수 있고, 위치는 각각 다르지만, 자연 발생한 우좌 단락이 있는 것으로 알려져 있어, 본 증례와 같은 합병증은 항상 발생의 위험이 존재한다. 이러한 심각한 합병증을 예방하기 위해 색전술 시행시 항상 다른 분지동맥과의 연결에 대해 매우 주의를 해야 하며 500 micrometer이상의 큰 크기의 particle을 사용하는 것이 그나마 이러한 합병증이 덜 심각하게 발생하거나 완전히 비가역적인 합병증으로 진행하지 않는데 도움이 될 수 있 다. 또한 분명한 기관지동맥-폐정맥 단락이 있는 경우에는 시술을 금해야 한다.

1. Chun JY, Morgan R, Belli AM. Radiological management of hemoptysis: a comprehensive review of diagnostic imaging and bronchial ar terial embolization. Cardiovascular and interventional radiology. 2010;33:240-50. 2. FitzGerald DB, Suran EL, Sargent J. Posterior circulation infarct after bronchial artery embolization and coiling. Neurology. 2005;65:1312. 3. Laborda A, Tejero C, Fredes A, Cebrian L, Guelbenzu S, de Gregorio MA. Posterior circulation stroke after bronchial artery embolization. A rare but serious complication. Cardiovascular and interventional radiology. 2013;36:860-863. 4. Pestana Knight EM, Novelli PM, Joshi SM. Cerebral and systemic infarcts after bronchial artery embolization. Pediatric neurology. 2011;45:324-327. 5. Matthew A, Kieran PJ, Kenneth R, Anthony C, Chrostoph L. Image-guided interventions. Volume2, Phil adelphia:Saunders.2008:931-938 6. Furnari ML, Salerno S, Rabiolo A, Caravello V, Pardo F. Bronchial to subclavian shunt in a CF patient: A potential pitfall for embolization. J Cyst Fibros 2003;2:217-219. 7. Kirsch J, Williamson EE. Aberrant left internal mammary artery off an aberrant vertebral artery. European heart journal. 2008;29:1782.

Axial image of contrast-enhanced chest CT shows bronchiectasis with centrilobular nodules on the both lungs, which is due to NTM disease. There is no evidence of ground glass opacity representing recent hemoptysis.

Coronal image demonstrates hypertrophy of right bronchial artery.

Digital subtraction angiography shows the tortous, hypertrophied right bronchial artery with adjacent hypervascular areas. Shunt from brochial artery to pulmonary artery is noted(arrow).

Selective angiogram of left internal mammary artery also shows tortous, hypertrophies artery with staining in the lung parenchyma.

3B MRI performed 1 day after the bronchial artery embolization. Hyperintense lesions are seen on the left sided vermis(3A) and bilateral cebellar hemispheres(3B) on diffusion-weighted images, which are consistent with cerebellar ischemic event.

3B MRI performed 1 day after the bronchial artery embolization. Hyperintense lesions are seen on the left sided vermis(3A) and bilateral cebellar hemispheres(3B) on diffusion-weighted images, which are consistent with cerebellar ischemic event.