Jejunal varix bleeding, Postoperative portal vein occlusion, Stent placement, bidirectional approach

51 / 남자

6년 전 pancreas head cancer로 pylorus preserving pancreaticoduodenectomy(PPPD) 후chemoradiation therapy를 받았다. 수술 당시 portal vein resection은 시행하지 않았다. 수술 8개월 후부터 수차례 melena 로 내원하여 duodenal ulcer 및 gastric ulcer 로 endoscopic treatment를 받았다. 그 후에도 반복되는melena로 1주에 한 번씩 수혈을 받았다. 최근melena, hematochezia로 내원하여 endoscopy상 proximal efferent loop에 ulcer bleeding으로 내시경적 지혈 술 후 small bowel resection and anastomosis받았다. 이 후 hemoglobin 감소, blood pressure 감소로 시행한endoscopy상 bleeding은 보이지 않아 further evaluation위해 CT를 시행하였다.

Jejunal varix bleeding due to post-operative portal vein occlusion

시술 전 시행한CT angiography portal phase axial 및 coronal images에서 portal vein, superior mesenteric vein (SMV) 및 splenic vein의 합류부 주변에 low density의 soft tissue lesion 이 있고 portal vein, SMV, splenic vein이 separation되어 있다. 이로 인해bile duct 주변에는 cavernous transformation된 collateral vesse이, hepaticojejunostomy site의 jejunum에는 jejunal varix가, gastric fundus에 fundal varix 가 있었다 (Fig. 1A 및 1B). CT상 gastrorenal shunt 및 splenorenal shunt가 없고 main portal vein이 막혀있었다. Endoscopic examination상 gastric varix bleeding을 시사하는 소견은 없어 recurrent melena의 원인은 jejunal varix bleeding으로 판단되었다.

Right portal vein peripheral segment를 22G needle로 puncture 후 7 Fr sheath를 insertion한 다음, portal venogram을 시행해 보았을 때 portal inflow는 전혀 확인되지 않으면서 right and left portal vein 모두가 조영이 되었다. Antegrade로 guidewire passage를 시도해 보았으나 실패하여 spleen을 direct puncture하기로 하였다. 초음파 유도하에 splenic vein을 puncture해서 splenic vein에 catheter를 넣고 조영제를 주입해 보았을 때 CT와 마찬가지로 splenic vein과 SMV가 만나는 부분부터 complete occlusion이 시작되어 main portal vein이 완전히 막혀 있고 gastric varix와 함께 SMV쪽에서 collateral를 통해 jejunal varix가 형성되어 있었다 (Fig. 2A). Main portal vein 약 2 cm 정도의 short segment가 complete occlusion된 것으로 판단되어 guidewire를 antegrade로 pass해서 넘어간 다음 angiogram을 얻어 SMV및 jejunal varix를 확인하였다. 직경4 mm, 6 mm, 8 mm, 9 mm balloon (Mustang, Boston Scientific Corporation, Natic, MA, USA)을 이용하여 dilatation을 시도하였다. 직경4 mm balloon을 inflation하면서부터 환자가 pain을 호소하여 SMV occlusion과 main portal vein occlusion은 주변 tissue에 심한 fibrosis가 있는 것으로 추정할 수 있었다. 따라서 8 mm balloon이 약 80% 정도 펴지는 상태에서 직경 9 mm, 길이 8 cm의 self-expandable stent (SMART, Cordis Corporation, Miami Lakes, FL, USA)로 SMV부터 portal vein까지 설치하였고 이후 8 mm balloon을 이용해서 stent를 full distention 시켰다 (Fig. 2B). 이 후 시행한 angiogram에서 SMV를 통해서 들어오는 flow는 portal vein쪽으로 완전히 다시 flow가 재개통되었고 더 이상 jejunal varix쪽으로 들어가는 flow는 보이지 않았다. 그러나 splenic vein이 SMV와 만나는 부분이 처음에 비해서 약간 좁아지는 것으로 판단되어 spleen을 통해 access는 4 Fr sheath를 통해 guidewire를 splenic vein에서 main portal vein쪽으로 넘기고 직경 6 mm balloon으로 splenic vein과 portal vein junction 부분에 대해서 한번 더 balloon dilatation을 시행하였다. T자 모양으로 main portal vein과 splenic vein을 각각 8 mm and 6 mm balloon으로 full dilatation (Fig. 2C)해 준 후 얻은 venogram 상 splenic vein과 SMV 모두 portal vein쪽으로 flow가 완전히 재개통 되어 보였다 (Fig. 2D). SMV와 right portal vein간의 pressure gradient는 3 mmHg 미만으로 의미있게 높지 않았다. Spleen과 liver puncture tract을 coil로 embolization하였다.

시술 약 4개월 후 follow-up CT axial 및 coronal images상 portal vein에서 SMV까지 insertion 되어 있는 stent는 confluence portion이 좁아져 보이나 flow는 유지되어 보인다 (Fig. 3A). 이전에 보이던 jejunal varix는 더 이상 보이지 않으나 (Fig 3B) gastric fundal varix는 여전히 남아있다 (Fig 3A).

PPPD후 portal vein stenosis 혹은 occlusion에 의한 portal hypertension은 portal vein resection 및 anastomosis를 한 경우 호발하고 intraoperative radiation therapy (RT)를 받은 경우나 local tumor recurrence에 의해서도 유발된다 (1). Portal hypertension은 시간이 경과함에 따라 다양한 venous collateral pathway들이 발달하는데 coronary vein, posterior gastric vein, omentum이나 mesentery의 small veins, hepatoduodenal ligament주변의 cavernous transformation된 vein들을 예로 들 수 있다 (2,3). 이 중 jejunal varix bleeding은 현재까지 6례정도만 보고될 정도로 드물고 정확한 진단 또한 쉽지 않다 (2,4 6). PPPD후 생긴 jejunal varix에 의한 gastrointestinal (GI) bleeding증례 보고들에서 증상은 수술 후 9개월 ~ 8년 정도 경과 후에 발생하였고 intraoperative RT나 tumor recurrence가 원인이었다. 본 증례는 수술 후 약 4년 정도 후 부터 jejunal varix가 있었고 post-operative RT의 기왕력이 있었다. 치료의 핵심은 정상portal flow를 재개통함으로써 jejunal varix resolution 을 유도하여 GI bleeding을 control하는 것이다. 그러나 대부분의 경우 수술적 치료는 심한 adhesion과 tumor invasion의 가능성이 있기 때문에 feasible 하지 않다. 1990년대 이후로transhepatic portal vein stenting은 malignant portal vein obstruction, 간 이식 후 생긴PV stenosis or occlusion의 경우에 주로 시행되어왔다. 따라서 percutaneous transhepatic approach가 대안이 될 수 있고portal vein stenting 후 성공적으로 GI bleeding이 control된 증례보고들이 있다. 모든 경우에서 시술과 연관된 complication 은 없었으며 14개월 ~ 6년 경과관찰 기간동안 rebleeding은 없었다. 시술 후 anticoagulation은 3례에서 시행하였다. 본 증례는 시술과 연관된 합병증 없었고 시술 후 anticoagulation은 하지 않았다. 9개월 경과관찰에서 GI bleeding은 없었다. 본 증례에서는 transhepatic approach뿐만 아니라trans-splenic approach를 통해 obstructive segment 에 대한 evaluation, guidewire passage guidance 및 splenic vein stenosis에 대한 percutaneous treatment를 합병증 없이 시행하였다. 따라서 기존에 보고된 (7) trans-splenic approach에 대한 feasibility 및 safety를 재확인하는 할 수 있었다. 또한 portal vein, SMV, splenic vein 이 separation된 경우 trans-splenic approach는 obstruction 의 정확한 evaluation을 가능하게 함으로써 시술의 성공 가능성을 높일 수 있을 것으로 사료된다.

1. Hwang S, Sung KB, Park YH, Jung DH, Lee SG. Portal vein stenting for portal hypertension caused by local recurrence after pancreatoduodenectomy for periampullary cancer. J Gastrointest Surg 2007; 11:333-337. 2. Ota S, Suzuki S, Mitsuoka H, et al. Effect of a portal venous stent for gastrointestinal hemorrhage from jejunal varices caused by por tal hyper tension af ter pancreatoduodenectomy. J Hepatobiliary Pancreat Surg 2005; 12:88-92. 3. Yamashita Y, Ryo H, Takasaki K. Clinical study of transient portal vein stenosis induced after pancreatic head resection. Surg Today 2004; 34:925-931. 4. Shimizu Y, Yasui K, Fuwa N, Arai Y, Yamao K. Late complication in patients undergoing pancreatic resection with intraoperative radiation therapy: gastrointestinal bleeding with occlusion of the portal system. J Gastroenterol Hepatol 2005; 20:1235-1240. 5. Yamazaki S, Kuramoto K, Itoh Y, Watanabe Y, Susa N, Ueda T. Clinical significance of portal venous metallic stent placement in recurrent periampullary cancers. Hepatogastroenterology 2005; 52:191-193. 6. Hiraoka K, Kondo S, Ambo Y, et al. Portal venous dilatation and stenting for bleeding jejunal varices: report of two cases. Surg Today 2001; 31:1008-1011. 7. Zhu K, Meng X, Zhou B, et al. Percutaneous transsplenic portal vein catheterization: technical procedures, safety, and clinical applications. J Vasc Interv Radiol 2013; 24:518 527.

A 51-year old man underwent CT for recurrent melena that required transfusion. He underwent pylorus preserving pancreaticoduodenectomy due to pancreas head cancer 6 years ago. A and B. Axial and coronal images of portal phase abdomen CT show that the portal vein, superior mesenteric vein and splenic vein are separated (curved arrows) around the confluence by low-attenuating soft tissue. Jejunal varix (straight arrow) and gastric fundal varix (arrow head) are developed through collateral veins of the coronary and mesenteric veins

A 51-year old man underwent CT for recurrent melena that required transfusion. He underwent pylorus preserving pancreaticoduodenectomy due to pancreas head cancer 6 years ago. A and B. Axial and coronal images of portal phase abdomen CT show that the portal vein, superior mesenteric vein and splenic vein are separated (curved arrows) around the confluence by low-attenuating soft tissue. Jejunal varix (straight arrow) and gastric fundal varix (arrow head) are developed through collateral veins of the coronary and mesenteric veins

A 51-year old man underwent endovascular treatment for the control of recurrent gastrointestinal bleeding from jejunal varix caused by portal vein occlusion. A. Angiogram performed by simultaneous contrast injection through tranhepatic and transsplenic route shows separation of portal confluence (curved arrow), extensive jejunal varix (straight arrow) and gastric fundal varix (arrow head). B. Angiogram demonstrates contrast flow avidly through the stent to portal vein. Flow through jejunal varix decreases markedly with splenic flow decreased. C and D. Flow from both superior mesenteric vein (SMV) and splenic vein looks good after simultaneous angioplasty with balloons placed in SMV and splenic vein.

A 51-year old man underwent endovascular treatment for the control of recurrent gastrointestinal bleeding from jejunal varix caused by portal vein occlusion. A. Angiogram performed by simultaneous contrast injection through tranhepatic and transsplenic route shows separation of portal confluence (curved arrow), extensive jejunal varix (straight arrow) and gastric fundal varix (arrow head). B. Angiogram demonstrates contrast flow avidly through the stent to portal vein. Flow through jejunal varix decreases markedly with splenic flow decreased. C and D. Flow from both superior mesenteric vein (SMV) and splenic vein looks good after simultaneous angioplasty with balloons placed in SMV and splenic vein.

A 51-year old man underwent endovascular treatment for the control of recurrent gastrointestinal bleeding from jejunal varix caused by portal vein occlusion. A. Angiogram performed by simultaneous contrast injection through tranhepatic and transsplenic route shows separation of portal confluence (curved arrow), extensive jejunal varix (straight arrow) and gastric fundal varix (arrow head). B. Angiogram demonstrates contrast flow avidly through the stent to portal vein. Flow through jejunal varix decreases markedly with splenic flow decreased. C and D. Flow from both superior mesenteric vein (SMV) and splenic vein looks good after simultaneous angioplasty with balloons placed in SMV and splenic vein.

A 51-year old man underwent endovascular treatment for the control of recurrent gastrointestinal bleeding from jejunal varix caused by portal vein occlusion. A. Angiogram performed by simultaneous contrast injection through tranhepatic and transsplenic route shows separation of portal confluence (curved arrow), extensive jejunal varix (straight arrow) and gastric fundal varix (arrow head). B. Angiogram demonstrates contrast flow avidly through the stent to portal vein. Flow through jejunal varix decreases markedly with splenic flow decreased. C and D. Flow from both superior mesenteric vein (SMV) and splenic vein looks good after simultaneous angioplasty with balloons placed in SMV and splenic vein.

Follow-up CT was taken 4 months after portal vein stenting. A and B. Stent looks patent although focal narrowing is noted at the confluence (curved arrow). Jejunal varix (straight arrow) has disappeared completely while gastric fundal varix still persists (arrow head). Both transhepatic and transsplenic access routes are embolized with coils.

Follow-up CT was taken 4 months after portal vein stenting. A and B. Stent looks patent although focal narrowing is noted at the confluence (curved arrow). Jejunal varix (straight arrow) has disappeared completely while gastric fundal varix still persists (arrow head). Both transhepatic and transsplenic access routes are embolized with coils.