Arterioureteral fistula, Double-J ureteral stent, Left common iliac artery

동맥-요관루는 동맥과 요관이 비정상 샛길을 형성하는 질환으로 흔하지 않으나 골반 내 악성질환의 수술적 치료나 방사선 치료 그리고 지속적인 요관 스텐트 삽입 등으로 인하여 발생률이 증가하고 있는 추세이다. 환자는 간헐적인 혈뇨부터 생명을 위협하는 혈뇨까지 다양하게 나타날 수 있는데, 이러한 비특이적인 증상으로 인하여 치료가 지연되는 경우가 있으며 조기에 정확한 발견 및 치료가 중요하다. 본 증례에서는 이중 J 스텐트 삽입 후 발생한 동맥-요관루의 진단과 혈관내 치료법에 대해서 보고하고자 한다.

Arterioureteral fistula is an uncommon condition occurs as a result of a fistulous communication between the artery and the ureter. The incidence of arterioureteral fistula is increasing due to surgical treatment of pelvic malignancy, radiation and chronic indwelling ureteric stent. Patients typically present with hematuria varying from intermittent hematuria to life-threatening hemorrhagic shock. Because of non-specific presentation, the diagnosis of arterioureteral fistula is often delayed and early recognition and treatment is crucial. In this case report, we present a case of arterioureteral fistula occurred after double-J stent insertion with its diagnostic process and its endovascular treatment.

동맥-요관루는 동맥과 요관이 비정상 샛길을 형성하는 질환으로 다양한 정도의 혈뇨를 동반할 수 있다. 본 증례에서는 복부수술의 과거력, 항암제 그리고 이중 J형 스텐트를 삽입한 과거력 등의 여러 위험인자를 가지고 있는 환자에서 드물게 발생할 수 있는 동맥-요관루를 소개하고 이를 치료하기 위한 효과적인 혈관 내 치료법에 대하여 소개하고자 한다.

증례 71세/ 남자 임상소견 Bladder cancer로 radical cystectomy with neobladder reconstruction를 시행 받은 과거력이 있는 자로 수술 후 약 4개월이 지나 azotemia, both hydronephrosis, left UPJ obstruction이 발생하여 both nephrostomy 및 left double-J catheter insertion을 시행 받은 기왕력이 있음. 약 1개월 후 double-J catheter를 제거하고 나서 발생한 left side intermittent gross hematuria와 hemoglobin 감소를 주소로 내원함. 진단명 Arterioureteral fistula between left common iliac artery and left distal ureter. 영상소견 조영 증강을 하지 않은 전산화 단층촬영에서 both renal pelvis와 neobladder 내부로 hematoma로 생각되는 hyperdense materials가 보이고 있다 (Fig. 1A, 1B). 한달 전 촬영한 조영증강 전산화 단층촬영에서 left double J stent와 인접하여 있는 left common iliac artery가 보이고 당시 pseudoaneurysm 혹은 fistula의 증거는 보이지 않는다. (Fig. 1C) 시술방법 및 재료 Right inguinal area를 lidocaine으로 국소 마취한 후 right common femoral artery를 18G angiocath를 이용하여 puncture 하고 5Fr. arterial sheath를 삽입하였다. 이후 5Fr. Cobra catheter를 이용하여 left renal angiogram을 시행하였다. 이후 bleeding focus가 명확하지 않아 0.035-inch Terumo guide wire (Terumo, Tokyo, Japan)만 남기고 재차 left renal angiogram을 시행하였다. 이전 nephrostomy site로 vessel cut-off sign이 의심되는 suspicious bleeding focus가 있어 2.0Fr microcatheter (Progreat, Terumo)를 이용하여 NBCA embolization (1:1)을 시행하였으며, 그 후 angiogram에서 의심스러운 bleeding foci는 관찰 할 수 없었다. 이후 수 차례 irrigation 후에도 nephrostomy tube를 통해서 gross hematuria가 보여 nephrostomy tube를 좀 더 아래쪽으로 위치시킨 후 조영제를 주입 하였을 때 left common iliac artery가 조영되어 arterioureteral fistula를 확인하였다 (Fig. 2A). 이에 left femoral artery puncture 하여 ureter와 common iliac artery가 cross 하는 부위에 Gore Viabahn Endoprostehsis (W.L Gore & Associates, AZ) 13mm x 50mm를 설치하였다 (Fig. 2B). 시술 후의 left iliac angiogram과 ureterogram에서 더 bleeding 없었다 (Fig. 2C). 이후 catheter와 sheath를 제거한 후, 시술을 종료하였다. 추적관찰 다량의 clot으로 인하여 nephrostomy tube의 기능이 원활하지 않아 7Fr. Hoffman sheath를 통하여 다량의 clot을 제거하였으며 (Fig. 3A) 이후 시행한 AGP에서 조영제의 원활한 passage를 확인하였다 (Fig. 3B). 시술 후 육안적 혈뇨는 소실되었고 시술 후 creatinine level도 3.9 mg/dL에서 1.8 mg/dL로 감 소하였다.

(A, B) Non-contrast abdomino-pelvic CT of 71-year-old male with hematuria shows both hydronephrosis and hematomas in both renal pelvis and neobladder.

(A, B) Non-contrast abdomino-pelvic CT of 71-year-old male with hematuria shows both hydronephrosis and hematomas in both renal pelvis and neobladder.

(C) Previous (1 month ago) contrast-enhanced CT scan of same patient. Note close proximity of common iliac artery (arrows) to stent-bearing ureter (arrowheads).

Hematuria persists after embolization of suspicious bleeding foci around the nephrostomy site (not shown) A. After advancing left nephrostomy catheter downward (arrows), ureterogram shows opacification of left common iliac artery (arrowheads), suggesting the presence of arterioureteral fistula.

B. 13mm x 50mm sized covered stent (Viabahn) is placed at the site where ureter crossing the common iliac artery.

C. Post-stenting left iliac angiogram shows absence of the fistula.

A. 7-Fr. Hoffman sheath is placed for aspiration thrombectomy through the nephrostomy site. There are multiple filling defects suggestive of blood clots within the left renal pelvis.

B. After aspiration thrombectomy, antergrade pyelography shows good contrast passage into the neobladder.

Arterioureteral fistula는 흔하지 않은 질환으로 ureter와 aorta 혹은 iliac artery 사이에 fistulous communication이 생기는 것을 지칭한다. aneurysm이나 vascular malformation이 ureter를 erosion 하는 primary 원인 보다 pelvic surgery나 그와 동반된 radiation therapy 혹은 chronic ureter stent placement로 발생하는 이차적인 원인이 더 많다. Ureter stent가 ureteral wall에 erosion을 주고 환자는 anti-cancer drug를 복용하게 되면서 정상적인 healing process가 일어나지 않게 되어 necrosis 혹은 주변에 있는 혈관과 fistula formation을 하게 된다. Hematuria가 주증상이며 intermittent bleeding부터 life-threatening hemorrhagic shock까지 다양하다. 비특이적 증상으로 인하여 치료가 지연될 수 있고 diagnostic delay와 clinical outcome과 반비례하기 때문에, predisposing factors를 가지고 있는 경우 high index of suspicion을 통해 조기 발견 및 치료하는 것이 중요하다. 진단에 있어서 CT는 arterioureteral fistula를 발견하는데 도움이 되며, antegrade 혹은 retrograde ureterography를 하는 경우 fistula가 있는 곳에서 contrast extravasation 을 확인할 수 있다. Digital subtraction angiography 가 arterioureteral fistula를 가장 잘 진단할 수 있다. 전통적인 치료 방법으로 artery 혹은 ureter를 surgical repair 하는 수술적 방법이 있었으나 endovascular treatment로 coil embolization with bypass graft 혹은 covered stent graft 방법이 사용되고 있다. 이 환자에서는 double J catheter 삽입한 이후 erosion 등으로 juxtaposed artery와 fistulous communication을 보였던 증례로 covered stent graft를 통해 효과적으로 치료하였던 증례이다. 그러나 아직 이러한 endovascular treatment는 long-term follow up data가 부족한 실정으로 lower limb ischemia나 deep vein thrombosis 등의 complication이 있을 수 있으며 흔하지 않으나 stent graft infection 등의 serious complication을 내포하고 있어 지속적인 추적관찰을 하는 것이 필요하다.

1. Anil KP, Matthew EA, Mark AR, Patrick DS, Sanjeeva PK. Arterioureteral Fistula: Diagnosis and Management. AJR Am J Roentgenol 2015;204:W592 W598 2. Bilbao JI, Cosin O, Bastarrika G, Rosell D, Zudaire J, Martines-Cuesta A. Treatment of uretero-arterial fistulae with covered vascular endoprostheses and ureteral occlusion. Cardiovasc Intervent Radiol 2005;28:159-163 3. Bietz G, House A, Erickson D, Enden ED. Diagnosis and treatment of arterial-ureteric fistula. J Vasc Surg 2014;59:1701-1704 4. Fox JA, Krambeck A, McPhail EF, Lightner D. Arterioureteral fistula treatment with open surgery versus endovascular management: long-term outcomes. J Urol 2011;185:945-950 5. Horikawa M, Saito H, Hokotate H, Mori T. Treatment of arterioureteral fistula with an endoureteral stent graft. J Vasc Interv Radiol 2012;23:1241-1243