Iliac artery aneurysm, Arteriovenous fistula, Stent-graft

40세 여자환자가 우측의 하지부종을 주소로 외래를 통해 내원하였다. 증상은 10여년 전부터 시작되었으나, 최근에 더 심해진 양상이었다. 외부병원에서는 deep vein thrombosis (DVT) 로 진단 받고 치료를 받았으나 호전이 없었다. 특이 병력은 없었고, 원인을 찾기 위해 시행한 CT 검사에서 우측 내장골동맥 기시부의 동맥류와 함께 연결된 내 장골 동정맥루가 확인되었다. 치료를 위해 우측 총장골동맥에서 외장골동맥에 이르는 스텐트-그라프트를 삽입하였고, 원위부 내장골동맥에서 혈관마개 (Vascular Plug) 색전술을 시행하였다. 한달 후적 관찰에서 증상은 호전되었고 합병증도 발생하지 않았다. 결론적으로 전통적인 치료법인 수술은 사망률과 이환율이 높기 때문에 고위험 환자나 본 증례처럼 수술하기 어려운 위치에 있는 동맥류와 동정맥루의 경우 인터벤션 치료가 안전하고 효과적인 대체수단으로 사용될 수 있다.

A 40-year-old woman was admitted to our outpatient clinic with progressive history of a swollen right leg. The patient was initially misdiagnosed as deep vein thrombosis (DVT) in the local hospital, resulting in unnecessary treatment. There was no history of trauma or previous surgery. Computed tomography (CT) revealed a right internal iliac aneurysm with associated iliac arteriovenous fistula. The aneurysm and fistula was successfully treated with stent-graft insertion from common iliac artery to external iliac artery combined with vascular plug embolization at distal internal iliac artery. At follow-up 1 month later, leg swelling was improved and procedure related complication was not seen. In conclusion, traditional treatment including open surgery is associated with high mortality and morbidity. Thus endovascular treatment may be considered as a safer and more efficient alternative.

복부의 동정맥루는 동맥류가 하대정맥, 장골 또는 신장 정맥 등으로 파열되어 발생한다. 그 중에 대동맥대정맥루가 가장 흔하고 내장골동맥의 동정맥루는 드문 것으로 알려져 있다. 외상, 감염, 동맥경화, 종양, 혈관염, 염증, 수술, 조직 검사 등의 다양한 원인에 의해 발생할 수 있다. 많은 증상들이 정맥성 고혈압의 결과로 나타나는데 예를 들어, 하지부종, 호흡곤란, 혈뇨, 심부전이나 신부전 등이 있다. 이로 인해 진단이 늦어지거나 다른 질환으로 오진될 수 있어 주의를 요한다.

증례 40세 / 여자 임상소견 평소에 다리가 자주 붓고 불편하였으나 1개월 전부터 오른쪽 다리가 심하게 부었다. 외부병원에서는 DVT로 진단받고 압박스타킹 착용과 항혈전제를 복용하던 중 호전이 없어 외래를 통해 본원으로 내원하였다. 수술이나 외상 등의 특이 병력은 없었다. 진단명 Internal Iliac Artery Aneurysm with Arteriovenous Fistula 영상소견 원인을 찾기 위해 시행한 CT 검사에서 우측 내장골동맥(internal iliac artery)의 근위부에 3cm 크기의 동맥류가 있었으며, 이 동맥류와 연결된 우측 내장골동맥과 총장골정맥 (common iliac vein) 사이에 동정맥루가 있었다(Fig. 1). 이로 인한 정맥압의 상승으로 우측 하지의 부종이 동반되어 있었다. 시술방법 및 재료 동정맥루의 치료를 위해 우측 총장골동맥에서 외장골동맥에 이르는 스텐트-그라프트를 삽입하기로 하였고, 원위부 내장골동맥에서의 측부 순환을 차단하기 위해서 동맥류 원위부의 내장골동맥의 색전술을 시행하기로 계획하였다. 좌측 총대퇴동맥에 6Fr sheath를 삽입한 후, 5Fr pigtail catheter를 통해 시행한 복부 대동맥 조영술에서 우측 내 장골동맥의 동맥류와 우측 총장골정맥 사이의 동정맥루가 의심되었다. 5Fr Cobra catheter로 교체하여 우측 내장골동맥 기시부에서 조영술을 시행하여 우측 내장골동맥의 동맥류가 우측 총장골정맥과 누공을 형성하는 것을 다시 확인하였다 (Fig. 2A). 이후 catheter를 내장골동맥의 동맥류 내로 진입시킨 후 조영술을 시행하여 원위 분지 (직경 7.5mm)를 확인하였다. 6Fr Ansel sheath (Cook Medical, Bloomington, IN, USA)로 교체 후 동맥류와 연결된 원위 분지를 superselection 하여 Amplatzer vascular plug-II (10mm diameter) (AGA Medical Corp, MN, USA)로 색전술을 시행하였다 (Fig. 2B). 다음으로 우측 총대퇴동맥에 14Fr sheath를 삽입한 후 Lunderquist guidewire를 진입 시키고 Endurant II aortic stent graft의 limb graft (16mm x 10mm x 82mm) (Medtronic Vascular, Galway, Ireland)를 우측 총장골동맥 (직경 12mm)에서 외장골동맥 (직경 10mm)에 이르는 부위에 삽입하였다 (Fig. 2C). 그 결과 내장골동맥의 동맥류 내로 유입되는 혈류가 막혀 총장골정맥과의 동정맥루도 혈역학적으로 차단되었으며, delay phase에서 원위부의 측부 순환도 차단됨을 확인하였다(Fig. 2D). 추적관찰 시술 후 환자는 증상이 호전되어 다음날 퇴원하였고 외래에서 추적관찰한 결과 특별한 합병증도 발견되지 않았다.

Contrast-enhanced axial CT (arterial phase) showed arteriovenous fistula between right internal iliac artery (arrow) and right common iliac vein (arrowhead). Right internal iliac artery showed 3-cm sized aneurysm.

Angiographic findings. (A) Right iliac arteriogram showed iliac fistula between right internal iliac artery (RIIA) and right common iliac vein (RCIV).

(B) Amplatzer vascular plug-II (10mm diameter) used to embolize the right internal iliac artery.

(C) Limb graft of Endurant aortic stent graft system (16mm x 10mm x 82mm) was deployed at the right common iliac artery and right external iliac artery.

(D) Aortogram after deployment of the stent-graft shows good position of the stent-graft and there is no evidence of iliac arteriovenous fistula.

본 증례는 우측 내장골동맥의 동정맥루로 인한 정맥성 고혈압으로 하지부종이 주증상이다. 하지만 진행하면 심부전 등의 심한 합병증이 올 수 있고 내장골동맥의 근위부에 동반된 동맥류는 파열시 대량 출혈을 유발할 수 있기 때문에 적절한 치료가 필요하다. 동맥류의 크기가 3cm 이상이거나 2.6mm/년의 속도 이상으로 크기가 증가시 치료가 필요하며 현재 동맥류를 치료하는 방법으로 크게 수술적 치료와 인터벤션 치료가 있다. 수술적 치료는 침습적이고 사망률과 이환율이 높기 때문에 고위험 환자에서 인터벤션 치료가 대안이 될수 있다. 내장골동맥에 발생하는 동맥류의 치료는 침범부위에 따라 달라진다. 일반적으로 동맥류의 치료는 근위부와 원위부 혈관에 모두 색전술을 해야 한다. 본 증례의 경우 내장골동맥의 근위부에 동맥류가 위치하고 있고 총장골정맥과 동정맥루를 형성하고 있었으나, 근본적으로 동정맥루가 동맥류와 함께 있었기 때문에 동맥류의 치료와 같이 시행하여 두 질환 모두를 혈류로부터 차단할 수 있었다. 먼저 동맥류의 원위부 동맥을 막기 위해 Amplatzer vascular plug로 색전술을 시행하였고 근위부 동맥을 막기 위해서 스텐트-그라프트를 삽입하였다. 이 후 내장골동맥의 동맥류 내로 유입되는 혈류와 유출되는 혈류가 막혀 총장골정맥과의 동정맥루도 혈역학적으로 차단되었다. 결론적으로 수술적으로 치료가 어려운 위치에 존재하는 내장골동맥의 동맥류, 동정맥루의 경우 스텐트-그라프트을 이용한 인터벤션 치료가 대체 수단으로 사용될 수 있다. 또한 수술로 발생할 수 있는 사망률과 이환율을 감소시키면서 시술 후 회복이 빠르기 때문에 효과적인 치료 방법이라 하겠다.

1. Miani S, Giorgetti PL, Arpesani A, Giuffrida GF, Biasi GM, Ruberti U. Spontaneous aorto-caval fistulas from ruptured abdominal aortic aneurysms. Eur J Vasc Surg 1994;8:36-40 2. NAKAD G, Abichedid G, Osman R. Endovascular Treatment of Major Abdominal Arteriovenous Fistulas A Systematic Review. Vasc Endovascular Surg. 2014;48:388-395 3. Sarmiento JM, Wisniewski PJ, Do NT, et al. Bifurcated endograft repair of ilio-iliac arteriovenous fistula secondary to lumbar diskectomy. Ann Vasc Surg 2010;24:551.e13-7 4. Uberoi R, Tsetis D, Shrivastava V, Morgan R, Belli AM; Subcommittee on Reporting Standards for Arterial Aneurysms of The Society for Vascular Surgery. Standard of practice for the interventional management of isolated iliac artery aneurysms. CardiovascI Intervent Radiol 2011;34:3-13 5. Liu X, Lu M, Shi H, Jiang M. A Case of Iatrogenic Ilio iliac Arteriovenous Fistula Initially Mistaken for Deep Venous Thrombosis. EJVES Extra 2012;23:e55-57 6. Pinto DM, Bez LG, Dias Junior JO, Lopes CS, Mandil A. Iliac aneurysm associated with arteriovenous fistula. J Vasc Bras 2007;6:297-300[R1]